Autorzy przedstawiają przypadek młodego mężczyzny, u którego wystąpiły objawy ostrego niedokrwienia
prawej, kończyny dolnej, spowodowanego wrodzoną wyroślą kostną kości udowej. Opisano metody rozpoznania
oraz sposób leczenie w tym szczególnym i rzadkim przypadku. Chorego z powodzeniem leczono operacyjnie,
usuwając zmianę kostną i naprawiając uszkodzona tętnicę.The authors present a young patient with symptoms of acute ischemia of the right lower limb caused by
a congenital exostosis of the right femur. The diagnosis and the way of treatment of this particular and rare
case was described. Operative treatment including repair of the damaged artery and removal of the bony
lesion was succesfully performed

Błaszczyk, Wojciech

Górski, Aleksander

Okraszewski, Jerzy

Synder, Marek

Polish

The authors present a young patient with symptoms of acute ischemia of the right lower limb caused by
a congenital exostosis of the right femur. The diagnosis and the way of treatment of this particular and rare
case was described. Operative treatment including repair of the damaged artery and removal of the bony
lesion was succesfully performed.Autorzy przedstawiają przypadek młodego mężczyzny, u którego wystąpiły objawy ostrego niedokrwienia
prawej, kończyny dolnej, spowodowanego wrodzoną wyroślą kostną kości udowej. Opisano metody rozpoznania
oraz sposób leczenie w tym szczególnym i rzadkim przypadku. Chorego z powodzeniem leczono operacyjnie,
usuwając zmianę kostną i naprawiając uszkodzona tętnicę

Via Medica Journals

Acta Angiol.Vol. 11, No. 3, pp. 182–185Copyright © 2005 Via MedicaISSN 1234–950Xwww.angiologia.pl182Address for correspondence (Adres do korespondencji):Dr med. Jerzy Okraszewski, Klinika Chirurgii Ogólnej i Naczyniowej UMul. Wólczańska 195, 90–531 ŁódźTel./fax: (+48 42) 636 86 51, e-mail: goria@lodzmsk.plCASE REPORTExostosis causing acute ischaemia of the lower limbWyrośl kostna jako przyczyna ostrego niedokrwienia kończyny dolnejJerzy Okraszewski1, Wojciech Błaszczyk, Marek Synder2, Aleksander Górski11Department of General and Vascular Surgery, Medical University of Łódź (Klinika Chirurgii Ogólnej i NaczyniowejUniwersytetu Medycznego w Łodzi)2Department of Orthopaedic Surgery, Medical University of Łódź (Klinika Ortopedii Uniwersytetu Medycznego w Łodzi)AbstractThe authors present a young patient with symptoms of acute ischemia of the right lower limb caused bya congenital exostosis of the right femur. The diagnosis and the way of treatment of this particular and rarecase was described. Operative treatment including repair of the damaged artery and removal of the bonylesion was succesfully performed.Key words: exostosis of the femur, acute limb ischaemiaStreszczenieAutorzy przedstawiają przypadek młodego mężczyzny, u którego wystąpiły objawy ostrego niedokrwieniaprawej, kończyny dolnej, spowodowanego wrodzoną wyroślą kostną kości udowej. Opisano metody rozpozna-nia oraz sposób leczenie w tym szczególnym i rzadkim przypadku. Chorego z powodzeniem leczono opera-cyjnie, usuwając zmianę kostną i naprawiając uszkodzona tętnicę.Słowa kluczowe: wyrośl kostna, ostre niedokrwienie kończynyIntroductionThe authors present a young patient with symptomsof acute ischaemia of the right lower limb caused bya congenital exostosis of the right femur.Case descriptionPatient aged 22 years, an active sportsman, was ad-mitted to our department because of resting pain in thelower right limb with sudden onset, cooling and pallor.There was no heart disease or intermittent claudicationin his past medical history. He denied limb injury.According to the patient, for the last 6 weeks beforeacute symptoms appeared he noticed one episode ofpain post exertion, localised at the medial side of thethigh, just above the knee. Physical examination revealedWstępW niniejszej pracy przedstawiono przypadek mło-dego mężczyzny, u którego wystąpiły objawy ostregoniedokrwienia prawej kończyny dolnej, spowodowane-go wrodzoną wyroślą kostną kości udowej.Opis przypadkuChorego w wieku lat 22, czynnego sportowca, przy-jęto do Kliniki z powodu nagłego bólu spoczynkowegoprawej kończyny dolnej oraz jej oziębienia i zblednię-cia. W wywiadach pacjent nie podawał chorób serca aniwcześniejszych objawów chromania przestankowego.Chory wykluczał także uraz kończyny. Twierdził, że6 tygodni przed wystąpieniem ostrych objawów zaob-serwował epizod powysiłkowych dolegliwości bólowych183Exostosis causing acute ischaemia of the lower limb, Okraszewski et al.www.angiologia.plzlokalizowanych na przyśrodkowej powierzchni uda, tużpowyżej kolana. W badaniu przedmiotowym stwierdzo-no brak obecności tętna na tętnicy podkolanowej, pisz-czelowej tylnej oraz grzbietowej stopy. Obserwowanorównież zaburzenia czucia powierzchownego i głębo-kiego w obrębie stopy oraz zniesienie ruchów czynnychw stawach śródstopno-paliczkowych. Podczas badaniapalpacyjnego okolicy kanału przywodzicieli stwierdzo-no twardy i nieruchomy opór wielkością odpowiadają-cy mandarynce. Doraźnie wykonano badanie USG-D,stwierdzając niezmienione naczynia tętnicze oraz zanikprzepływu krwi w tętnicy udowej na wysokości około13 cm ponad szparą stawu kolanowego. W tym miejscustwierdzono obecność dużego naczynia krążenia obocz-nego, a tuż obok naczyń udowych zmianę o wymiarach25 × 35 mm, mogącą odpowiadać krwiakowi lub za-krzepniętemu tętniakowi rzekomemu (ryc. 1).Poniżej opisywanej zmiany nie wykazano przepły-wu tętniczego. Następnie wykonano badanie radiolo-giczne uda prawego, stwierdzając obecność wyroślikostnej kości udowej (exostosis femoris) (ryc. 2).Ze względu na objawy ostrego niedokrwienia koń-czyny chorego zakwalifikowano do pilnego badania kon-trolnego tętnicy udowej prawej oraz usunięcia wyroślikostnej. Zabieg wykonano dnia 12 stycznia 2005 roku.Dostęp operacyjny stanowiło cięcie na przyśrodkowejpowierzchni uda nad kanałem przywodzicieli. Śródope-racyjnie stwierdzono zakrzepnięty tętniak rzekomy (po-wstały najprawdopodobniej na skutek uszkodzenia jed-Figure 1. Ultrasound picture of the pseudo-aneurysmRycina 1. Ultrasonograficzny obraz tętniaka rzekomegoa lack of pulse on the popliteal artery, posterior tibialartery and dorsal foot artery. There were also abnor-malities in the surface and acute sensitivity to touch with-in the foot, and lack of active movement in the metatar-sophalangeal joints. Palpation of the adductors canal re-vealed the presence of a hard immobile mass, the sizeof tangerine. Immediate Doppler examination showedunchanged blood vessels and no blood flow at the levelabout 13 cm above the articular space of the knee joint.A large vessel of collateral circulation was seen in thisplace, together with a lesion 25 × 35 mm just besidethe femoral vessels, which could correspond to a hae-matoma or thrombotic pseudoaneurysm (Figure 1).Below the lesion there was no arterial blood flow.X-ray of the right femur was taken, revealing the pre-sence of an exostosis on the right femur (exostosisfemoris) (Figure 2).Due to symptoms of acute ischaemia of the limb thepatient was qualified for emergency procedure — con-trol of the right femoral artery and removal of the exo-stosis. The operation was performed on 12.01.2005.Approach on the medial side of the thigh over the adduc-tors canal was used. Intraoperatively, pseudoaneurysmwith a thrombus was found (formed most probably dueto damage of one of the arteries branching off at this le-vel), as well as the above described exostosis (Figure 3)and no pulse on the distal part of the femoral artery.The old thrombus was removed from the pseudoan-eurysm sac and the exostosis was chiselled out. The rightfemoral artery was incised transversely and a Fogartycatheter placed inside the artery, peripheral to the inci-sion site. The thrombus was removed and a very goodretrograde blood flow obtained. The vessel was sewedwith a continuous suture. Palpation showed pulsatingblood flow peripheral to the suture. The wound wasFigure 2. Radiogram of the exostosisRycina 2. Zdjęcie rentgenowskie wyrośli kostnej184Acta Angiol., 2005, Vol. 11, No. 3www.angiologia.plnej z odchodzących w tej okolicy tętnic), opisywanąwcześniej wyrośl (ryc. 3) oraz brak tętnienia dystalnegoodcinka tętnicy udowej.Z worka tętniaka rzekomego usunięto stare skrze-pliny, wydłutowano też wyrośl kostną. Tętnicę udowąprawą nacięto poprzecznie i wprowadzono do jej świa-tła cewnik Fogarty’ego obwodowo od miejsca arterio-tomii. Usunięto skrzepliny i uzyskano bardzo dobrywypływ wsteczny. Naczynie zeszyto szwem ciągłym.W kontrolnym badaniu palpacyjnym wykazano tętniącyprzepływ obwodowo od miejsca szwu. Ranę zdreno-wano sposobem Redona. Po operacji stwierdzonosprawny przepływ tętniczy z dobrze wyczuwalnym tęt-nem na tętnicy piszczelowej tylnej. Wyciętą wyroślkostną (ryc. 4) oraz skrzeplinę ze światła tętnicy prze-kazano do badania histopatologicznego.Chorego reoperowano w ciągu 24 godzin od ope-racji pierwotnej z powodu obfitego krwawienia z okoli-cy usuniętej wyrośli. Krwawienie opanowano za pomocągąbki hemostatycznej. W dalszym przebiegu poopera-cyjnym nie stwierdzono powikłań. W 2. dobie po zabie-gu usunięto dren. Chorego wypisano ze szpitala w 6.dobie po zabiegu z raną zagojoną przez rychłozrost bezcech niedokrwienia kończyny dolnej prawej.Wynik badania histopatologicznego był następujący:— Thrombus partim in statu emollitionis;— obraz mikroskopowy mogący odpowiadać exostosisosteo-cartilaginea.DyskusjaZaciśnięcie tętnicy przez krwiak lub tętniak rzeko-my jest znaną, choć rzadką przyczyną ostrego niedo-krwienia kończyn [1–5]. Jedną z rzadszych przyczynpowstania tętniaka rzekomego tętnicy udowej lub pod-kolanowej są wyrośla kostne — do roku 2001 opisanookoło 40 przypadków ostrego niedokrwienia wywoła-nego tą patologią [2, 5–16]. Wyrośla kostne, częstomnogie, występują głównie w okolicy stawu kolanowe-go, są uwarunkowane genetycznie i mogą występowaćrodzinnie [1, 6, 10, 11, 17]. Zmiany te mogą doprowa-dzać do uszkodzeń zarówno tkanek miękkich, nerwów,jak i dużych naczyń, powodować zakrzepicę żył głębo-kich czy też niedokrwienie tętnicze [1–6]. Objawy spo-wodowane wyroślą kostną stwierdza się głównie w wie-ku dojrzewania, dlatego też większość opisywanychprzypadków powikłań wyrośli kostnej dotyczy młodychmężczyzn (śr. 19–20 lat) [5, 6, 10, 11, 13, 14]. Powszech-nie przyjętą metodą jest leczenie operacyjne obejmują-ce zarówno naprawę uszkodzonej tętnicy, jak i usunię-cie zmiany kostnej [1, 4–16, 18]. W opisywanym przy-padku przypuszczalny mechanizm wystąpienia objawówostrego niedokrwienia polegał na wcześniejszym urazieFigure 3. Intraoperative picture of the exostosis of the rightfemurRycina 3. Śródoperacyjny obraz wyrośli kostnej prawejkości udowejFigure 4. Exostosis removed (in formalin)Rycina 4. Wycięta wyrośl kostnadrained using the Redon method. After operation,effective blood flow with very palpable pulse on the pos-terior tibial artery was obtained. The removed exosto-sis (Figure 4) and thrombus from inside the artery weresent for histopathology.The patient was reoperated twice within 24 hoursdue to massive bleeding from the removed exostosis site;the bleeding was controlled. Further postoperative coursewas uneventful. On the second postoperative day thedrain was removed. The patient was discharged on thesixth postoperative day with the wound healed by firstintention, with no signs of lower limb ischaemia.Histopathology:— Thrombus partim in statu emollitionis;— microscopic picture may correspond to exostosisosteocartilaginea.185Exostosis causing acute ischaemia of the lower limb, Okraszewski et al.www.angiologia.plDiscussionCompression of an artery by haematoma or pseu-doaneurysm is a well known, but rare, cause of acuteischaemia in the limbs [1–5]. One of the rare causes ofpseudoaneurysms of the femoral artery of popliteal ar-tery is exostosis — until 2001, about 40 cases of acuteischaemia due to exostoses had been described [2–16].Exostoses, often multiple, are situated mainly aroundthe knee joint, and are genetically conditioned and fa-milial [1, 6, 10, 11, 17]. These lesions can damage softtissues, nerves, and large vessels, lead to deep veinthrombosis or acute arterial ischaemia [1–6]. The symp-toms caused by an exostosis usually manifest in adoles-cence, thus the majority of described complications ofexostoses concern young males (mean age 19–20 years)[5, 6, 10–14]. Literature reports are consistent as tothe management — operative treatment including re-pair of the damaged artery and removal of the bonylesion [1, 4–18]. In our case, the probable mechanismof acute ischaemia symptom formation was earlier trau-ma or post-exertion damage to a collateral arterybranching off from the femoral artery at the level ofexostosis, which must have caused direct, mechanicaldamage. This led to the formation of a pseudoaneurysm,with later thrombosis and compression of the artery,leading to a thrombus in the artery. Possibly an addi-tional cause of sudden ischaemia was positioning of thelimb, increasing compression of the femoral artery bythe aneurysm.References1. Glock Y, Nehme I, Delisle MB, Roux D, Fournial G (2000)Acute ischaemia of a limb as a complication of multiplehereditary exostoses. Case report and literature review.J Cardiovasc Surg (Torino), 41: 105–108.2. Smits AB, vd Pavoordt HD, Moll FL (1998) Unusual arte-rial complications caused by an osteochondroma of thefemur or tibia in young patients. Ann Vasc Surg, 12: 370––372.3. Khaira HS, Parnell A, Crowson MC (1995) Femoral exos-tosis presenting with deep vein and arterial thrombosis.Br J Surg, 82: 911.4. Metras D, Coulibaly AO, Calvy H, Acquaviva P, Ouattara K(1981) J Mal Vasc, 6: 289–291.5. Duveau D, Lenne Y, Dupon H (1978) Vascukar complica-tions of exostosis. About an exceptional case of truefemoral aneurysm. J Chir (Paris), 115: 159–166.6. Cencora A, Mrowiecki T, Niedźwiedzki T, Sieczkowski A(1989) Tętniak rzekomy tętnicy podkolanowej w wynikuuszkodzenia tętnicy wyroślą kostną. Pol Przeg Chir, 61:389–391.7. Asselineau A, Coubert P, Lahoud JC (1993) False aneu-rysm of the femoral artery complicating exostosis. RevChir Orthop Reparatrice Appar Mot, 79: 411–414.8. Ruiz Caballero M, Martin Infante A, Benavides PH (1970)Traumatic aneurysm of the popliteal artery and exostosisof the femur. Report a case. Arch Inst Cardiol Mex, 40:223–227.9. Zini F, Negri V (1984) A case of popliteal pseudo--aneurysm caused by femoral exostoses, Acta BiomedAteneo Parmense, 55: 43–47.10. Liberman J, Mazzucco J, Kwasnik E, Loyer R, Knight D(1994) Popliteal pseudoaneurysm as a complication of anadjacent osteochondroma. Ann Vasc Surg, 8: 198–203.11. Toth C, Olvaszto S, Dinya T (2001) Rare case of poplitealartery injury caused by distal femoral exostosis. Case re-port. Magy Seb, 54: 115–117.12. Kalinga MJ, Lo NN, Tan SK (1996) Popliteal artery pseudo--aneurysm caused by an osteochondroma — a traditionalmedicine massage sequelae. Singapore Med J, 37: 443–445.13. Matsushita M, Nishikimi N, Sakurai T, Nimura Y (2000)Pseudoaneurysm of the popliteal artery caused by exos-tosis of the femur: case report and review of the litera-ture. J Vasc Surg, 32: 201–204.14. Cardon A, Aillet S, Ledu J, Kerdiles Y (2001) Pseudo--aneurysm of the popliteal artery by femoral exostosis ina young child. J Cardiovasc Surg (Torino), 42: 241–244.15. Hasselgren PO, Eriksson B, Lukes P, Seeman T (1983)False popliteal aneurysm caused by exostosis of the fe-mur. J Cardiovasc Surg (Torino), 24: 540–542.16. Cassie GF, Dawson AS, Sheville E (1975) False aneurysm offemoral artery from cancellous exostosis of femur. Reportof a case in a boy of fourteen. J Bone Joint Surg Br, 57: 379.17. Calafiore G, Calafiore G, Bertone C, Urgelli S, Riverq F,Maniscalco P (2001) Osteochondroma. Report of a casewith atypical localization and symptomatology. ActaBiomed Ateneo Parmense, 72: 91–96.18. Shah PJ (1978) Aneurysm of the popliteal artery secon-dary to trauma from an osteochondroma of the femur:a case report and review of the literature. Br J Surg, 65:786–788.lub powysiłkowym uszkodzeniu jednej z bocznic odcho-dzących od tętnicy udowej na wysokości wyrośli kost-nej. W ten sposób prawdopodobnie doszło do pow-stania tętniaka rzekomego, który uległ zakrzepnięciui spowodował ucisk tętnicy z jej następowym zakrze-pem. Być może dodatkowym bodźcem do nagłego wy-stąpienia niedokrwienia było określone ułożenie koń-czyny podczas snu, powodujące zwiększony ucisk tęt-niaka na tętnicę udową.

Wyrośl kostna jako przyczyna ostrego niedokrwienia kończyny dolnej

https://journals.viamedica.pl/acta_angiologica/article/download/9889/8457

Exostosis causing acute ischaemia of the lower limb

Abstract

Similar works

Full text

Available Versions

Via Medica Journals