Evaluating the gap between research ethics review and data sharing in the pediatric infrastructure sciences: a case of big data and little ethics?

Abstract

BACKGROUND: Clinical progress in genomics-enabled learning health systems relies on the production, use and exchange of data, including from children. The policies and practices guiding proportionate governance of such production, access and exchange are, however, markedly limited in the pediatric genomics space. The need for policy-practice coherence in genomic data sharing can be accentuated when involving children, from whom data may require special protections. Absent understanding the ethical-legal bases upon which responsible pediatric data sharing rests, present and future children may not reap the benefits of a healthcare system that continuously ‘learns’ from the production, use and exchange of their data. The purpose of this thesis is twofold: to identify the ethical, legal, social and scientific factors that enable ‘responsible’ genomic and associated clinical data sharing involving children; and to develop a policy framework guiding responsible sharing for the pediatric genomics community in Canada. METHODS: A systematic review of reasons was combined with policy Delphi methods to develop the Key Implications of Data Sharing (KIDS) framework for pediatric genomics. Thematic content, and descriptive statistical analyses were used to understand how 12 Canadian pediatricians, genomic researchers, ethicists and bioethics scholars prioritize the ethical-legal, social and scientific policy positions outlined in the KIDS framework. RESULTS: The panel reached consensus on 9 of 12 original policy positions identified in the systematic review and refined during a key informant committee meeting of international data sharing experts. Discrepant views related to informational risks, data access and oversight of anonymized versus coded genomic data were primary sources of dissention. CONCLUSION: This thesis makes two contributions to the theory and practice of responsible data sharing involving children in Canada. First, it suggests that skepticism of data anonymization drives support for more stringent access controls and oversight when data involve children. Second, greater emphasis on data accountability—coupled with data security—could serve as a more effective policy lever to preserve patient trust in data sharing given rapid progress in computation, ensuring children remain at the forefront of genomic innovation.CONTEXTE: Les progrès cliniques dans les systèmes de santé apprenants favorisés par la génomique reposent sur la production, l'utilisation et l'échange de données, y compris celles provenant d'enfants. Les politiques et pratiques guidant la « gouvernance proportionnée » de cette production, de cet accès et de ces échanges font toutefois nettement défaut dans l'espace de la génomique pédiatrique. La nécessité d'une cohérence entre les politiques et les pratiques en matière de partage de données génomiques peut être accentuée lorsque des enfants sont impliqués, ceux-ci pouvant nécessiter des protections spéciales. En l’absence d’une compréhension des bases éthiques et légales sur lesquelles repose un partage responsable des données pédiatriques, les enfants actuels et futurs ne peuvent pas profiter des avantages d’un système de santé qui « apprend » continuellement de la production, de l’utilisation et de l’échange de leurs données. L’objet de cette thèse est donc double: identifier les facteurs éthiques, juridiques, sociaux et scientifiques permettant un partage « responsable » de données génomiques et cliniques associées impliquant des enfants; et élaborer un cadre guidant le partage responsable des données pour la communauté de la génomique pédiatrique au Canada. MÉTHODES: Une revue systématique des arguments a été combinée avec la méthode « Delphi de politiques publiques » (Policy Delphi) pour développer le cadre de KIDS (Key Implications of Data Sharing) pour la génomique pédiatrique. L’analyse thématique de contenu et des analyses statistiques descriptives ont été utilisées pour comprendre comment 12 pédiatres, chercheurs en génomique, éthiciens et chercheurs en bioéthique du Canada accordent la priorité à différentes positions politiques définies, dans le cadre KIDS, en termes éthiques, juridiques, sociaux et scientifiques. RÉSULTATS: Le panel a atteint un consensus sur 9 des 12 positions de politiques. Les points de vue divergents liés aux risques informationnels, à l'accès aux données et à la surveillance des données génomiques anonymisées par rapport aux données codées ont été les principales sources de dissension. CONCLUSION: Cette thèse apporte deux contributions à la théorie et à la pratique du partage responsable de données impliquant des enfants au Canada. La première suggère que le scepticisme concernant l'anonymisation des données entraine l’appui à des mesures de contrôles d'accès et de surveillance plus strictes lorsque les données impliquent des enfants. Deuxièmement, une plus grande importance accordée à la responsabilisation à l’égard des données – associée à la sécurité des données – pourrait constituer un levier politique plus efficace pour préserver la confiance des patients dans le partage des données face aux progrès rapides des capacités de calcul, garantissant ainsi que les enfants restent au premier plan de l'innovation génomique