Dados recentes revelam resultados promissores com a utilização de beta-bloqueante tópico no tratamento dos hemangiomas infantis ulcerados. Os autores descrevem o caso clínico de uma lactente pré-termo de 6 meses de idade com um hemangioma infantil ulcerado do sulco interglúteo tratado com bom resultado clínico com timolol tópico

Amaro, C

Cardoso, J

Fernandes, S

Repositório da Unidade Local de Saúde São José

Ulcerated Infantile Hemangioma of the Intergluteal Cleft Treated with Topical Timolol

Repository of the Hospital Center of Central Lisbon

Recent reports showed promising results with topical beta-blocker therapy for ulcerated infantile hemangiomas.The authors report the case of a 6-month-old preterm girl with an ulcerated infantile hemangioma of the intergluteal cleft successfully treated with topical timolol.Dados recentes revelam resultados promissores com a utilização de beta-bloqueante tópico no tratamento dos hemangiomas infantis ulcerados. Os autores descrevem o caso clínico de uma lactente pré-termo de 6 meses de idade com um hemangioma infantil ulcerado do sulco interglúteo tratado com bom resultado clínico com timolol tópico

Fernandes, Sónia

Amaro, Cristina

Cardoso, Jorge

Journal of the Portuguese Society of Dermatology and Venereology

285Caso ClínicoHEMANGIOMA INFANTIL ULCERADO DO SULCO INTERGLÚTEO TRATADO COM TIMOLOL TÓPICOSónia Fernandes1, Cristina Amaro2, Jorge Cardoso31Interna do Internato Complementar de Dermatologia e Venereologia/Resident, Dermatology and Venereology; Serviço de Dermatologia e Venereologia, Hospital Curry Cabral – Centro Hospitalar de Lisboa Central, Lisboa2Assistente Hospitalar de Dermatologia e Venereologia/Consultant, Dermatology and Venereology;Serviço de Dermatologia e Venereologia, Hospital Curry Cabral – Centro Hospitalar de Lisboa Central, Lisboa3Director de Serviço de Dermatologia e Venereologia/Head of Dermatology and Venereology Department; Serviço de Dermatologia e Venereologia, Hospital Curry Cabral – Centro Hospitalar de Lisboa Central, Lisboa, PortugalRESUMO – Dados recentes revelam resultados promissores com a utilização de beta-bloqueante tópico no tratamento dos hemangiomas infantis ulcerados. Os autores descrevem o caso clínico de uma lactente pré-termo de 6 meses de idade com um hemangioma infantil ulcerado do sulco interglúteo tratado com bom resultado clínico com timolol tópico.PALAVRAS-CHAVE – Hemangioma; Terapêutica tópica; Beta-bloqueante; Timolol; Criança.ULCERATED INFANTILE HEMANGIOMA OF THE INTERGLUTEAL CLEFT TREATED WITH TOPICAL TIMOLOLABSTRACT – Recent reports showed promising results with topical beta-blocker therapy for ulcerated infantile heman-giomas. The authors report the case of a 6-month-old preterm girl with an ulcerated infantile hemangioma of the inter-gluteal cleft successfully treated with topical timolol.KEY-WORDS – Hemangioma; Administration, topical; Adrenergic beta-Antagonists; Timolol; Infant.Conflitos de interesse: Os autores declaram não possuir conflitos de interesse.No conflicts of interest. Suporte financeiro: O presente trabalho não foi suportado por nenhum subsídio ou bolsa. No sponsorship or scholarship granted. Direito à privacidade e consentimento escrito / Privacy policy and informed consent: Os autores declaram que pediram consentimento ao doente para usar as imagens no artigo.The authors declare that the patient gave written informed consent for the use of its photos in this article.Recebido/Received – Fevereiro/February 2013; Aceite/Accepted – Março/March 2013Por decisão dos autores, este artigo não foi redigido de acordo com os termos do novo Acordo Ortográfico.Correspondência:Dr.ª Sónia FernandesServiço de DermatologiaHospital Curry Cabral – Centro Hospitalar de Lisboa CentralRua da Beneficência n.º 81069-166 Lisboa, PortugalE-mail: soniaff@hotmail.comRevista SPDV 71(2) 2013; Sónia Fernandes, Cristina Amaro, Jorge Cardoso; Timolol no tratamento do hemangioma infantil ulcerado.286Caso ClínicoINTRODUÇÃOOs hemangiomas infantis são um dos tipos de tu-mores vasculares mais comuns na idade pediátrica e a ulceração é uma complicação frequente em localiza-ções particulares, tal como o sulco interglúteo1-3. Dados recentes revelam resultados promissores com a utiliza-ção de bloqueadores beta-adrenérgicos tópicos no tra-tamento dos hemangiomas infantis ulcerados4-6.CASO CLÍNICOApresentamos o caso clínico de uma lactente pré-ter-mo de 6 meses de idade (3 meses de idade corrigida) que foi observada na nossa Consulta de Dermatologia Pediátrica por uma lesão cutânea do sulco interglúteo identificada quatro meses antes, com aumento gradual de dimensões e ulceração recente. A lactente tinha nascido prematuramente de uma gravidez gemelar às 27 semanas de gestação, por parto distócico por cesariana. Foi registado um índice de Apgar de 7 ao 1º minuto e de 8 ao 5º minuto, tendo ficado in-ternada na Unidade de Cuidados Intensivos Neonatais para monitorização e vigilância. Ao 6º dia de vida, ambas as gémeas tiveram como intercorrência uma perfuração intestinal. Foi realizada colostomia em ambas, com en-cerramento ao 60º dia de vida e evolução favorável.À observação tinha uma placa com 5x3cm de maio-res eixos, cor vermelho escuro e limites bem definidos, localizada no sulco interglúteo, e na qual era possível identificar uma área ulcerada com 0,2cm de diâme-tro e crosta castanho-avermelhada aderente (Fig. 1a). O restante exame objectivo não tinha outras alterações relevantes. As Ecografias e o estudo vascular comple-mentar com Doppler da coluna vertebral, abdomén e pélvis foram normais. Foi estabelecido o diagnóstico de hemangioma infantil superficial ulcerado. Após obten-ção do consentimento informado dos pais da doente, foi instituída terapêutica com timolol tópico. Foi dada indicação para aplicação de 5 gotas de solução oftál-mica de maleato de timolol a 0,5% duas vezes por dia na superfície do hemangioma. Não foram detectadas alterações na frequência cardíaca e não foram obser-vados quaisquer efeitos adversos locais ou sistémicos. A área ulcerada cicatrizou rapidamente e o hemangio-ma melhorou significativamente após 4 meses de trata-mento (Fig. 1b). Não se verificou expansão até 6 meses depois de terminar o tratamento. DISCUSSÃOA utilização de beta-bloqueantes é um dos avanços mais recentes no tratamento dos hemangiomas infan-tis3. Descrevemos um caso em que o timolol tópico, um Revista SPDV 71(2) 2013; Sónia Fernandes, Cristina Amaro, Jorge Cardoso; Timolol no tratamento do hemangioma infantil ulcerado.Fig. 1 - a Hemangioma infantil do sulco interglúteo (tratamento prévio com suspensão de óxido de zinco); b Melhoria significativa após 4 meses de tratamento com timolol tópico.287Caso Clínicobloqueador não selectivo dos receptores beta-adrenér-gicos, foi utilizado com bons resultados no tratamento de um hemangioma infantil ulcerado do sulco interglú-teo, demonstrando vantagem na regressão da ulcera-ção, assim como no próprio processo involutivo, sendo que os resultados favoráveis se verificaram muito antes da fase involutiva espontânea normal do curso natural de um hemangioma infantil. Para além da sua eficácia, o timolol tópico também se revelou um tratamento se-guro e bem tolerado, à semelhança do demonstrado em trabalhos recentemente publicados na literatura3-7. O timolol tópico parece ter menos efeitos sistémicos do que os beta-bloqueantes orais, e pode ser administrado sem necessidade de monitorização contínua. De igual modo, não devem ser descuradas as suas vantagens relativamente aos corticóides ou imunomoduladores, ou quando comparado com a abordagem cirúrgica ou com tratamentos laser, permitindo evitar procedimentos anestésicos.Na nossa doente existem alguns factores que podem ter tido uma influência positiva na potenciação da acção do fármaco aumentando a sua absorção. Salientamos a presença de ulceração e a localização anatómica que permite a oclusão do local a tratar pela fralda. Mas são necessários estudos prospectivos aleatorizados adi-cionais que esclareçam a absorção transdérmica do timolol. A título de exemplo, referimos o estudo recen-te de Chantasart e col. que visou avaliar a permeação cutânea dos beta-bloqueantes propranolol, betaxolol, timolol e atenolol, propondo um mecanismo eficaz de difusão e permeação influenciado pela lipofilicidade destas moléculas e pH da camada córnea, e apoiando a possibilidade do tratamento tópico de hemangiomas com beta-bloqueantes8. Também pensamos que outros aspectos são potencialmente importantes para a obten-ção de bons resultados, tal como o início precoce do tratamento das lesões durante a fase proliferativa e a utilização deste tratamento preferencialmente em he-mangiomas infantis superficiais e não em lesões mistas com componente profundo.Trabalhos recentes também revelam bons resultados no tratamento de hemangiomas infantis superficiais com o propranolol tópico, outro bloqueador não selec-tivo dos receptores beta-adrenérgicos. Contrariamente ao timolol tópico, que já está comercializado, o tipo de formulação galénica do propranolol utilizado não está presentemente disponível no mercado, sendo necessá-ria a sua preparação como manipulado9-11.Salienta-se a importância dos recentes avanços no tratamento tópico e sistémico destes tumores. Dadas as opções terapêuticas actuais, e tendo em conta as particularidades referidas, as vantagens dos beta-blo-queantes tópicos no tratamento de hemangiomas com características específicas devem ser consideradas.BIBLIOGRAFIA1. Hemangioma Investigator Group, Haggstrom AN, Drolet BA, Baselga E, Chamlin SL, Garzon MC, et al. Prospective study of infantile hemangiomas: de-mographic, prenatal, and perinatal characteristics. J Pediatr. 2007; 150(3):291-4.2. Léauté-Labrèze C, Prey S, Ezzedine K. Infantile hae-mangioma: Part I. Pathophysiology, epidemiology, clinical features, life cycle and associated structu-ral abnormalities. J Eur Acad Dermatol Venereol. 2011; 25(11):1245-53.3. Léauté-Labrèze C, Prey S, Ezzedine K. Infantile haemangioma: Part II. Risks, complications and treatment. J Eur Acad Dermatol Venereol. 2011; 25(11):1254-60.4. Cante V, Pham-Ledard A, Imbert E, Ezzedine K, Léauté-Labrèze C. First report of topical timolol treatment in primarily ulcerated perineal haeman-gioma. Arch Dis Child Fetal Neonatal Ed. 2012; 97(2):F155-6. 5. Chakkittakandiyil A, Phillips R, Frieden I, Siegfried E, Lara-Corrales I, Lam J et al. Timolol malea-te 0.5% or 0.1% gel-forming solution for infantile hemangiomas: a retrospective, multicenter, cohort study. Pediatr Dermatol. 2012; 29(1):28-31. 6. Moherle M, Léauté-Labrèze C, Schmidt V, Röcken M, Poets CF, Goelz R. Topical timolol for Small Heman-giomas of Infancy. Pediatr Dermatol. 2012 (in press). 7. Semkova K, Kazandjieva J. Topical timolol maleate for treatment of infantile haemangiomas: prelimi-nary results of a prospective study. Clin Exp Derma-tol. 2013; 38(2):143-6.8. Chantasart D, Hao J, Li SK. Evaluation of Skin Per-meation of β-Blockers for Topical Drug Delivery. Pharm Res. 2012 (in press).9. Bonifazi E, Mazzotta F, Colonna V, De Leo E, Mila-no A. Topical propranolol in the superficial infantile hemangioma of the skin. Eur J Pediat Dermatol. 2010; 20:247-51.10. Kunzi-Rapp K. Topical propranolol therapy for in-fantile hemangiomas. Pediatr Dermatol. 2012; 29(2):154-9.11. Xu G, Lv R, Zhao Z, Huo R. Topical propranolol for treatment of superficial infantile hemangiomas. J Am Acad Dermatol. 2012; 67(6):1210-3. Revista SPDV 71(2) 2013; Sónia Fernandes, Cristina Amaro, Jorge Cardoso; Timolol no tratamento do hemangioma infantil ulcerado.

Portuguese

HEMANGIOMA INFANTIL ULCERADO DO SULCO INTERGLÚTEO TRATADO COM TIMOLOL TÓPICO

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Ulcerated Infantile Hemangioma of the Intergluteal Cleft Treated with Topical Timolol

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