This clinical case report describes the clinical findings and diagnosis of lacrimal
gland adenocarcinoma that developed 20 years after external beam radiotherapy in the
treatment of bilateral retinoblastoma. Visual acuity, slit lamp biomicroscopy, fundus color
photography, nuclear magnetic resonance, lateral orbitotomy and histological analysis are
described

Carità,S

Di Giovanna,F

Di Rosa,L

LODATO, Gaetano

MORREALE BUBELLA, Daniele

MORREALE BUBELLA, Raffaella

Carità,S

Archivio istituzionale della ricerca - Università di Palermo

This article appeared in a journal published by Elsevier. The attachedcopy is furnished to the author for internal non-commercial researchand education use, including for instruction at the authors institutionand sharing with colleagues.Other uses, including reproduction and distribution, or selling orlicensing copies, or posting to personal, institutional or third partywebsites are prohibited.In most cases authors are permitted to post their version of thearticle (e.g. in Word or Tex form) to their personal website orinstitutional repository. Authors requiring further informationregarding Elsevier’s archiving and manuscript policies areencouraged to visit:http://www.elsevier.com/copyrightAuthor's personal copyJournal français d’ophtalmologie (2011) 34, 647—650COMMUNICATION DE LA SFOAdénocarcinome de la glande lacrymale dans unrétinoblastome bilatéral traité avec radiothérapieexterne : à propos d’un casAdenocarcinoma of the lacrimal gland in bilateral retinoblastoma treated withexternal radiotherapy: A case reportD.M. Bubella ∗, R.M. Bubella, S. Carità, F. Di Giovanna,L. Di Rosa, G. LodatoDipartimento di Neuroscienze Cliniche (DUNC), Sezione di Oftalmologia, Università degliStudi di Palermo, Via Liborio Giuffrè 13, 90127 Palermo, ItalyRec¸u le 9 avril 2009 ; accepté le 14 juin 2011Disponible sur Internet le 5 octobre 2011MOTS CLÉSAdénocarcinome dela glande lacrymale ;Radiothérapie ;RétinoblastomebilatéralRésumé Dans ce cas clinique, nous voulons décrire les caractéristiques cliniques et les par-ticularités diagnostiques d’un adénocarcinome de la glande lacrymale développé 20 ans aprèsune radiothérapie externe pour le traitement d’un rétinoblastome bilatéral. L’acuité visuelle,la biomicroscopie à la lampe à fente, la photographie en couleur du fond d’œil, la résonancemagnétique, l’orbitotomie latérale et l’analyse histologique de la tumeur sont présentées.© 2011 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.KEYWORDSAdenocarcinoma ofthe lacrimal gland;Radiotherapy;BilateralretinoblastomaSummary This clinical case report describes the clinical ﬁndings and diagnosis of lacri-mal gland adenocarcinoma that developed 20 years after external beam radiotherapy in thetreatment of bilateral retinoblastoma. Visual acuity, slit lamp biomicroscopy, fundus colorphotography, nuclear magnetic resonance, lateral orbitotomy and histological analysis aredescribed.© 2011 Elsevier Masson SAS. All rights reserved. Communication orale présentée lors du 114e congrès de la Société franc¸aise d’ophtalmologie en mai 2008.∗ Auteur correspondant.Adresse e-mail : morreale.bubella@libero.it (D.M. Bubella).0181-5512/$ — see front matter © 2011 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.doi:10.1016/j.jfo.2011.07.003Author's personal copy648 D.M. Bubella et al.Figure 1. Photographie en couleur du fond d’oeil, OG : zoned’atrophie choriorétinienne secondaire à une photocoagulation aulaser argon avec radiothérapie externe.IntroductionL’adénocarcinome de la glande lacrymale est une tumeurrare qui représente environ 5—7% des tumeurs épithelialesde la glande lacrymale [1,2]. On expose le cas d’un adé-nocarcinome de la glande lacrymale chez une jeune femmeavec ayant un antecédent de rétinoblastome bilatéral traitépar énucléation, photocoagulation au laser, chimiothérapieet radiothérapie externe dans l’enfance.Cas cliniqueNous avons observé une femme de 23 ans aux antécé-dents de rétinoblastome bilatéral dans la deuxième annéede vie, traitée par énucléation de l’œil droit et traite-ment conservateur par photocoagulation au laser argon avecradiothérapie (3000 rad) de l’œil gauche et chimiothéra-pie systémique (carboplatin et étoposide). En mai 2007, elleprésentait une tuméfaction en regard de la paupière supé-rieure gauche depuis six mois, avec un aspect en S, nondouloureuse et sans exophtalmie.L’acuité visuelle était de 0,4 LogMar non améliorable. Iln’y avait pas de limitation de l’oculomotricité. L’examenà la lampe à fente montrait un segment antérieur normalavec un réﬂexe photomoteur présent. Au fond d’œil, onremarquait la présence d’une cicatrice (zone d’atrophiechoriorétinienne) secondaire à une photocoagulation aulaser argon pour le traitement d’un rétinoblastome (Fig. 1).L’imagerie par résonance magnétique retrouvait, en coupeaxiale et coronale, un processus tumoral orbitaire situéen regard de la glande lacrymale gauche avec un aspecthypo-intense en T1 et hyper-intense en T2, avec prise decontraste intensive après l’administration du gadolinium(Fig. 2). La masse tumorale n’envahissait pas les paroisosseuses.Une intervention chirurgicale a été réalisée sous anesthé-sie générale. L’abord chirurgical été antérieur, par le pli pal-pébral supérieur, étendu à une ostéotomie de Kronlein et apermis l’exérèse complète de la glande lacrymale. Les suitesopératoires ont été simples. Après un recul de 12mois, onne notait aucune récidive. L’examen anatomopathologiqueFigure 2. Résonance magnétique orbitaire (coupe axiale). Pro-cessus tumoral orbitaire situé en regard de la glande lacrymalegauche. Les parois osseuses ne sont pas intéressées par la massetumorale. Prothèse oculaire dans la cavité orbitaire droite.montrait la présence d’un adénocarcinome au sein d’un adé-nome pléomorphe de la glande lacrymale (Fig. 3A et B).L’examen immunohistochimique a permis le diagnosticd’adénocarcinome, avec notamment :• protéine-S100 : positif ;• alpha actin : focal positive ;• pancytokeratin : positive.Un bilan carcinologique exhaustif était entrepris à larecherche de métastases. Le scanner corps entier et lascintigraphie osseuse ne montraient aucune localisationsecondaire.DiscussionLe rétinoblastome est la plus fréquente des tumeursmalignes intraoculaires de l’enfant. Les enfants avec unemutation du gene rb ont un risque accru de développer pen-dant la vie, des sarcomes des tissus mous et des os, desmélanomes et des tumeurs cérébrales avec un risque aug-menté respectivement de 300 fois, de 100 fois et de 24 foispar rapport à la population générale [3].Howrey et al. [4] estiment l’incidence d’une secondenéoplasie à 51% à 50 ans du diagnostic du rétinoblastome.Kleinerman et al. [5] révèlent que l’incidence cumulative dedévelopper une tumeur secondaire à 50 années du diagnosticdu rétinoblastome est de 36% pour les formes héréditaires etde 5,7 % pour les formes non héréditaires. En plus, la radio-therapie augmenterait le risque d’une tumeur secondaire de3,1 fois dans les formes héréditaires. Aussi, Marees et al. [6]révèlent que la radiothérapie induit un risque de secondenéoplasie (hazard ratio [HR] = 2,81).Dans les observations de Imhof et al. [7], seuls les réti-noblastomes héréditaires traités avec radiothérapie externedéveloppent une seconde tumeur. Imhof et al. [8], de plus,Author's personal copyAdénocarcinome de la glande lacrymale dans un rétinoblastome bilatéral 649Figure 3. Examen histologique après coloration parhématoxyline-éosine. A. Présence de tubes glandulaires isolésau sein d’un stroma myxoïde, translucide, rose avec occasionnellescellules myoépithéliales en fusées et inﬁltration carcinomateuse(×10). B. Néoplasie carcinomateuse peu différentiée avec aspectde pénétration et destruction au sein de l’adénome pléomorphecontigu (×40).ont montré que l’irradiation externe modiﬁe la glande lacry-male en réduisant sa production des larmes.Aussi, Mohney et al. [9] décrivent la croissance d’uneseconde néoplasie chez les sujets avec un rétinoblastomehéréditaire et pensent que la faible incidence relevée, dansleur série, pourrait être liée à la technique utilisée, et audosage de la radiothérapie.Moll et al. [10] remarquent que la radiothérapie précoce,avant 12mois d’âge, augmente le risque de tumeurs secon-daires (22 versus 3 %), cependant, ils notent que ce risqueserait lié davantage au champ d’irradiation qu’à l’âge.Aertes et al. [11], récemment, ont relevé que la radiothé-rapie devrait être utilisée exclusivement pour des tumeursétendues compte tenu des risques que cette thérapieimplique. Dans notre cas, l’examen anatomopathologiqueet l’examen immuno-histochimique ont éliminé une méta-stase de rétinoblastome. La formation d’un adénocarcinomeau sein d’un adénome pleomorphe de la glande lacrymalepourrait être le résultat des mutations chromosomiquesradio-induites sur des anomalies géniques héréditaires.On peut présumer, donc, que l’adénome pléomorphe dela glande lacrymale, déterminé par la radiothérapie, ait étéla première lésion tumorale liée à la radiothérapie. Notreobservation est proche de celle de Hadjistilianou et al. [12]qui ont décrit la croissance d’un adénome pléomorphe 17 ansaprès la radiothérapie pour le traitement d’un rétinoblas-tome bilatéral chez une jeune femme.Galatoire et al. [13], en effet, ont décrit un casd’adénocarcinome au sein d’un adénome pléomorphe de laglande lacrymale et afﬁrment que même si cette éventualitéest rare, il faut la considérer.Selon Rootman [14], la transformation maligne intervientdans moins de 3% des cas sur dix ans et dans 10 à 20% descas sur 20 ans.ConclusionLe risque d’apparition d’une seconde tumeur non ocu-laire liée à la radiothérapie justiﬁe la recherche dansle traitement du rétinoblastome d’autres voies thérapeu-tiques, comme la chimiothérapie sélective intra-artérielle,la chimioréduction, la thermochimiothérapie [15] et la chi-miothérapie combinée à la cyclosporine bien que parmi lesdrogues utilisées, à l’heure actuelle, certaines sont muta-gènes et pourraient provoquer des cancers secondaires [16].Il est préférable d’utiliser dans l’enfance, pour l’étudediagnostique, l’IRM et l’échographie, en évitant les scannerspour ne pas irradier inutilement ces enfants.Déclaration d’intérêtsLes auteurs n’ont pas transmis de déclaration de conﬂitsd’intérêts.Références[1] Lee V, Hungerford JL, Bunce C, Ahmed F, Kingston JE, PlowmanPN. 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J Natl Cancer Inst2008;100:1771—9.[7] Imhof SM, Moll AC, Hofman P, Mourits MP, Schipper J, Tan KE.Second primary tumours in hereditary — and non hereditaryretinoblastoma patients treated with megavoltage externalbeam irradiation. Doc Ophthalmol 1997;93:337—44.Author's personal copy650 D.M. Bubella et al.[8] Imhof SM, Hofman P, Tan KE. Quantiﬁcation of lacrimal func-tion after D shaped gﬁeld irradiation for retinoblastoma. Br JOphthalmol 1993;77:482—4.[9] Mohney BG, Robertson DM, Schomberg PJ, Hodge DO. Secondmonocular tumors in survivors of heritable retinoblastoma priorradiation therapy. Am J Ophthalmol 1998;126:230—7.[10] Moll AC, Imhof SM, Schouten-Van Meeteren AY, Kuik DJ, HofmanP, Boers M. Second primary tumors in hereditary retinoblas-toma: a register-based study, 1945—1997: is there an effect onradiation related risk? Ophthalmology 2001;108:1109—14.[11] Aertes I, Lumbroso L, Le Rouic L, Gautier-Villars M, BrisseH, Doz F, Desiardins L. Retinoblastoma. 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Adénocarcinome de la glande lacrymale dans un
rétinoblastome bilatéral traité avec radiothérapie
externe : à propos d’un cas

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Adénocarcinome de la glande lacrymale dans un rétinoblastome bilatéral traité avec radiothérapie externe : à propos d’un cas

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