Artiklis on käsitletud 9aastase lapse haigusjuhtu eesmärgiga tutvustada vasema hemisfääri perinataalse insuldi korral kujunevat ajufunktsioonide reorganisatsiooni. Patsiendil teostati funktsionaalne magnetresonantstomograafia (fMRT) motoorse ja sensoorse kõnekeskuse aktivatsioonitestidega. Mõlemad kõnekeskused lokaliseerusid paremas hemisfääris, kusjuures kliiniliselt lapsel kõnehäiret ei esinenud.

Eesti Arst 2009; 88(1):52−5

Ilves, Pilvi

Kepler, Kalle

Kolk, Anneli

Laugesaar, Rael

Randver, Rene

Tomberg, Tiiu

Journals from University of Tartu

52Tiiu Tomberg¹,², Anneli Kolk³, Pilvi Ilves², René Randver⁴, Rael Laugesaar³, Kalle Kepler⁵ − ¹TÜ närvikliinik, ²TÜ Kliinikumi radioloogiateenistus, ³TÜ lastekliinik, ⁴TÜ arstiteaduskond, ⁵TÜ füüsika instituutVõtmesõnad: funktsionaalne magnetresonatstomograafi a, perinataalne insult, kõnekeskusKõnekeskuse reorganisatsioon perinataalse insuldi korral: haigusjuhu kirjeldusArtiklis on käsitletud 9aastase lapse haigusjuhtu eesmärgiga tutvustada va-sema hemisfääri perinataalse insuldi korral kujunevat ajufunktsioonide reor-ganisatsiooni. Patsiendil teostati funkt-sionaalne magnetresonantstomograafi a (fMRT) motoorse ja sensoorse kõnekes-kuse aktivatsioonitestidega. Mõlemad kõnekeskused lokaliseerusid paremas hemisfääris, kusjuures kliiniliselt lap-sel kõnehäiret ei esinenud.Perinataalsed ajukahjustused võivad põh-justada ajufunktsioonide kompensatoorset kortikaalset reorganisatsiooni (1), mis võib toimuda nii kortikaalsete kui ka subkorti-kaalsete struktuuride kahjustuse korral (2). Sel juhul võtavad teised ajupiirkonnad üle kahjustunud piirkonna funktsiooni. Sageli täheldatakse funktsiooni üleminekut teise hemisfääri analoogsesse piirkonda. Tava-liselt on kõnefunktsioonid seotud vasema hemisfääriga, tähtsamad keskused on vase-ma frontaalsagara alumise kääru tagumises osas (motoorne kõne) ja parietotemporaal-piirkonnas (sensoorse kõne süsteem). Kõne-funktsioonide lokalisatsiooni saab täpsemalt uurida funktsionaalse MRT abil, kasutades selleks vastavaid aktivatsiooniteste. Alljärgnevalt on esitatud perinataalse in-suldiga 9aastase lapse haigusjuht eesmärgi-ga tutvustada fMRT rakendust kõnekeskus-te reorganisatsiooni hindamisel.KLIINILINE TAUSTLaps on sündinud 5. rasedusest, esimesest ajalisest sünnitusest (eelnevalt 4 artefi tsiaal-set aborti). Antenataalsel sonograafi lisel (UH) uuringul diagnoositi parempoolset multitsüstilist neeru koos hüdronefroosiga, ajupatoloogiat ei kirjeldatud. Raseduse ajal oli ema tervis hea, kuid raseduse lõpus tek-kis preeklampsia. Laps sündis hüpoksia tõt-tu (nabaväädi keerdumus) erakorralise keis-rilõike teel (Apgari hinded 8/9, sünnikaal 3400 g). Varane adaptatsioon oli häireteta ja laps lubati koju 6. elupäeval. 1 kuu vanuses haigestus laps loiduse, isutuse, febriilse temperatuuri ja intoksi-katsiooninähtudega. Diagnoositi urosep-sist. Antibakteriaalse ja infusioonraviga saadi seisundis kiire positiivne dünaami-ka. Radioloogilise uuringute tulemusel jäi kahtlus mittefunktsioneeriva parema nee-ru suhtes, vasakul diagnoositi kaksikneer dupleksureeteriga. 1,5kuuselt tehti operat-sioon – nephroureterectomia dextra –, millest taastus hästi. Teostati ka Ehho-KG, kus leiti hemodünaamiliselt mitteoluline ava-tud foramen ovale läbimõõduga 4 mm. Aju UH-uuringul ilmnes vasakul parietaalpiir-konnas kahekambriline tsüst, mida tõlgen-dati intrakraniaalse hemorraagia jääkleiu-HAIGUSJUHTEesti Arst 2009; 88(1):52−5753 na. KT-uuringutel leiti vasema hemisfääri kerge atroofi a ja parietaalsel arahnoidaal-tsüst 3 x 2,5 cm. 10kuuselt diagnoosis neuroloog parem-poolse II–III astme hemipareesi. Logopeedi hinnangul oli lapse kõne-eelne areng eako-hane, motoorne areng kulges vähese hiline-misega – laps hakkas kõndima 1 a 4kuuselt. Rääkis vabalt 2aastaselt. Vaimne areng kul-ges normaalselt. Ema andmetel on laps sün-nist saati hoidnud paremat kätt rusikas. 4 a 8 k vanuses teostati MRT-uuring, kus leiti vasema hemisfääri atroofi a ja vasemal parietaalsagaras ajukoe porentsefaalne de-fekt, mida ümbritses hüperintensiivse sig-naaliga ajukude T2- ja FLAIR-režiimis. Po-rentsefaalne defekt ulatus ka sügavamatesse struktuuridesse (capsula externa piirkonda). Arahnoidaaltsüsti uuringul esile ei tulnud. EEGs leiti fokaalne aeglustumine, enam vasema hemisfääri oimu-kuklapiirkonnas. Epileptilisi avaldusi ei esinenud. Elektrokar-diograafi a oli patoloogiata. 6aastaselt esines esimest korda kaks kloo-nilist hoogu algusega paremast käest. Kol-mas hoog avaldus epileptilise staatusena. Une- ja ärkveloleku EEG sedastas püsiva hemisfääride asümmeetria aeglustumisega vasema hemisfääri kohal, samas oli ka tera-vaid laineid, enam temporaalaladel. Lapsel diagnoositi sümptomaatilist fokaalset epi-lepsiat ja alustati antiepileptilist ravi. Viimane neuroloogi konsultatsioon oli 9aastaselt. Esineb parempoolne kerge hemi-parees, hüpesteesia; parema käe motoorne funktsioon on oluliselt häiritud, ei suuda sõrmi sirutada, kasutab vasakut kätt. Kõne on patoloogiata. Laps käib 3. klassis, saab hästi hakkama. Epileptilised hood on kont-rolli all. Laps on saanud Botox-ravi pare-masse kätte ja jalga ning korduvaid taastus-ravikuure.Ajuinsuldi põhjus ei ole teada. Südame-uuringud on välistanud südamepatoloogia ning senised vereanalüüsid trombofi ilia või-malikkuse. Kaks juht-kontrolluuringut on näidanud, et preeklapsia võib olla perina-taalse insuldi põhjuseks (3, 4). FUNKTSIONAALSE MRTUURINGU METOODIKAKõnekeskuste uurimiseks kasutati kahte pa-radigmat (5, 6). Motoorse kõnekeskuse ak-tivatsiooniks kasutati sõnatuletustesti, kus patsiendile öeldakse auditoorse süsteemi va-hendusel nimisõnu ja patsient tuletab sellele sobiva funktsiooni (nn nimisõna-verbi test), nt rong – sõidab; lind – lendab. Sensoorset kõnesüsteemi aktiveeriti lausete semantilise mõistmise testiga, kus patsiendile esitatakse lühilauseid ning patsient otsustab ja annab käeliigutusega märku, kas lause on õige või vale, nt lind lendab – õige, laev lendab – vale. Õigete-valede lausete suhe oli 7 : 1. Testiplokid vaheldusid mittepareetilise käe motoorse testiga (sõrmede järjestikune vas-tandamine pöidlale). Eraldi uuriti pareeti-lise käe motoorset funktsiooni. Stiimulite ning seeriate arv ja latentsiajad kooskõlastati magnettomograafi  mõõtetsükliga. Testid sooritati vaikselt, mõtteliselt, et vältida lii-gutusartefakte. Last instrueeriti eelnevalt põhjalikult ja tehti proovitestid uuringul mittekasutatud sõnade ja lausetega. Lap-sevanemalt võeti uuringuks informeeritud nõusolek.Patsiendile teostati esmalt MRT-uuring peast, kasutades seadet Magnetom Symphony (Siemens Medical Systems, Erlangen, Ger-many) 1,5 T väljatugevusega. Aksiaalsed ku-jutised saadi FLAIR-režiimis ja seejärel ana-toomilised T1-kaalutud 3mõõtmelised (3D) kujutised (176 külgnevat sagitaalset kihti, andmehõivemaatriks 224 × 256, voksli suu-rus 1 × 1 × 1 mm3). Funktsionaalsete ku-jutiste andmehõivel kasutati EPI-sekventsi (TR = 4030 ms; TE = 50 ms; 36 aksiaal-set kihti paksusega 3 mm; siirdhäirete vä-hendamiseks kihtide vahekaugus 0,75 mm; andmehõivemaatriks 64 × 64; voksli suurus 3 × 3 × 3,75 mm3), kattes kogu uuritava aju-piirkonna, sealhulgas väikeaju. fMRT-uuringute esmased tulemused kuvati MRT-skanneri süsteemse tarkvara Syngo MR A30 (Siemens Medical Systems) abil. Täpsem andmetöötlus ja kvantitatiivne statistiline analüüs teostati tarkvara SPM8 HAIGUSJUHTEesti Arst 2009; 88(1):52−5754Joonis 1. MRT-uuring peast FLAIR-režiimis. Esineb vasema hemisfääri atroofia ja porentsefaalne defekt fronto-temporo-parietaalpiirkonnas perifokaalse glioosiga.Joonis 2. Funktsionaalne MRT: A – Broca keskus ja abistavad keskused aktiveerunud paremal frontaal-sagaras; B – Wernicke keskus aktiveerunud paremal oimusagaras, vähene aktivatsioon vasemal.A B(Wellcome Trust Centre for Neuroima-ging, University College, London, UK) abil, mis toimib Matlabi (Mathworks, Na-tick, MA, USA) baasil. Andmete eeltöötlu-sel kujutised joondati, normeeriti ja siluti, kasutades SPM algoritme ja aju templaat-kujutist. Statistiline analüüs teostati GLM-mudeli (General Linear Model) (7) põhjal, kasutades plokkdisaini konvo-lutsioonis hemodünaamilise reaktsiooni funktsiooniga. Tulemuste esitamisel võeti vea tõenäosusläveks p < 0,01.HAIGUSJUHTEesti Arst 2009; 88(1):52−5755 A BJoonis 3. Funktsionaalne MRT: A – motoorse keskuse aktivatsioon vasema, B – parema (pareetilise) käega (selgitus tekstis).UURINGUTE TULEMUSEDMRT-uuringul ilmnes vasemas hemisfääris insuldijärgne porentsefaalne kahjustuskol-le fronto-temporo-parietaalpiirkonnas nii kortikaalsel kui ka subkortikaalsel, ulatudes ka capsula externa piirkonda (vt jn 1). Esi-neb T2-hüperintensiivse signaaliga ala pe-rifokaalsel porentsefaalse defekti ümber ja talamuses, mis viitab glioosile. Vasemal on külgvatsake ja kortikaalsed liikvoriruumid laienenud, aju maht vähenenud – vasema hemisfääri atroofi a. Leid on võrreldav 4 a 8 k vanuses teostatud MRT-uuringu leiuga.fMRT-uuringu tulemused on esitatud aju 3D-templaatkujutistel joonistel 2 ja 3. Nii mo-toorse kui ka sensoorse kõnetesti tulemusel ilmnes kõnekeskuste aktivatsioon parema he-misfääri vastavates keskustes. Tõenäosusläve p < 0,01 juures motoorse kõnekeskuse aktivat-siooni vasemas hemisfääris esile ei tulnud (vt jn 2); sensoorse kõnekeskuse aktivatsioonil oli väike aktivatsiooniala ka vasemas oimusagaras.Vasema (mittepareetilise) käe motoorse testi tulemusel ilmnes laialdane aktivatsioo-niala parema hemisfääri tsentraalkäärude piirkonnas nii motoorses kui propriotsep-tiivses keskuses, lisaks sellele aktiveerus ka abistav keskus frontomediaalsel. Parema (pareetilise) käe motoorse testi ajal aktivee-rus käe motoorne keskus vasemal pretsent-raalkääru piirkonnas, kusjuures aktivatsioo-niala oli võrreldes vastaspoolega oluliselt väiksem. Ka siin aktiveerus abistav motoor-ne keskus frontomediaalsel (vt jn 3).ARUTELUTÜ Kliinikumis on rohkem kui aasta kliini-liselt kasutusel olnud funktsionaalne MRT, mis on mitteinvasiivne radioloogiline mee-tod ja võimaldab uurida ning lokaliseerida erinevaid ajufunktsioone. Sensomotoorsete funktsioonide ja kõne lokaliseerimine ajus on paljudes keskustes kasutusel neurokirur-giliste haigete ravi planeerimisel ja teostami-sel (8). Arvatakse, et edaspidi hakkab fMRT järjest suuremat rolli mängima ka haiguste diagnostikas ja ravivõimaluste hindamisel ajukahjustuse järel. HAIGUSJUHTEesti Arst 2009; 88(1):52−57561. Briellmann RS, Abbott DF, Cafl isch U, et al. Brain reorganisation in cerebral palsy: a high-fi eld functional MRI study. Neuropediatrics 2002;33(3):162–5.2. Staudt M, Lidzba K, Grodd W, et al. Right-hemispheric organization of language following early left-sided brain lesions: functional MRI topography. NeuroImage 2002;16:954–67.3. Wu YW, March WM, Croen LA, et al. Perinatal stroke in children with motor impairment: A population-based study. Pediatrics 2004;114:612–9.4. Lee J, Croen LA, Backstrand KH, et al. Maternal and infant characteristics associated with perinatal arterial stroke in the infant. JAMA 2005;293:723–9.5. Ramsey NF, Sommer IEC, Rutten GJ, Kahn RS. Combined analysis of language tasks in fMRI improves assessment of hemispheric dominance of language functions in individual subjects. NeuroImage 2001;13:719–33.6. Engström M, Ragnehed M, Lundberg P, et al. Paradigm design of sensory-motor and language tests in clinical fMRI. Neurophysiologie clinique 2004;34:267–77.7. Friston KJ, Holmes AP, Worsley KJ, et al. Statistical parametric maps in functional imaging: a general linear approach. Hum Brain Mapp 1995;2:189–210.KIRJANDUSHemipareesidega laste uurimine on näi-danud, et nende kognitiivne areng erineb tervete laste arengust nii ajalise kulu kui ka funktsioonide küpsemise poolest (9). Plas-tilisuse tõttu on ajul omadus osaliselt oma võimeid taastada. Üldlevinud kontsept-siooni kohaselt kontrollitakse enamikul pa-remakäelistel ja osal vasakukäelistel kõnet eeskätt vasema hemisfääri poolt, kuid kõnes osalevad mitmed teised ajupiirkonnad mõle-mast hemisfäärist (10). Tervel vastsündinul puudub esialgu kõne pertseptsiooni ja eks-pressiooni hemisfäärne dominantsus (11), mis hakkab kujunema alles 3. elukuust. Kõ-nekeskus on vasakusse ajupoolkerasse late-raliseerunud 5. eluaastaks (12). Ilmselt on kõnekeskuse reorganisatsiooni kujunemine erinev vastsündinul, kellel pole kõnekesku-se lateralisatsiooni tekkinud (vanuses kuni 3 kuud) võrreldes lastega, kellel lateralisat-sioon on tekkinud, kuid pole veel välja ku-junenud (3 kuud kuni 5 aastat), või lastega, kellel kõnekeskus on välja arenenud (üle 5 aasta vanused) (13).Esitatud haigusjuhu näitel saab demonst-reerida kõnekeskuse reorganisatsiooni pare-masse hemisfääri perinataalse insuldi taga-järjel tekkinud vasema hemisfääri kahjustuse korral. Kuna alla 3 kuu vanustel lastel pole kõnekeskused veel välja kujunenud ja vasem hemisfäär oli kahjustatud, siis seostus lapse kõne areng algusest peale parema hemisfääri-ga ja kliiniliselt kõnehäiret ei kujunenud (laps rääkis vabalt kahe aasta vanuselt). Sellest eri-nevalt oli motoorne funktsioon kahjustatud ja parempoolse hemipareesi tõttu kasutas laps peamiselt vasakut kätt. fMRT-uuring viitas paremas hemisfääris motoorse ja proprio-tseptiivse keskuse hüperaktivatsioonile, mida peetakse düsfunktsionaalseks, kusjuures vasemal oli aktivatsiooniala suhteliselt taga-sihoidlik. Sellega on kooskõlas lapse neuro-psühholoogiline uuring NEPSY-testiga 4 ja 6 a vanuses, mis näitas kõnefunktsioonide osas eakohast sooritust, ainult juhiste mõistmine oli kergelt häiritud; seevastu ruumitaju osas esines püsiv defi tsiit, mis viitab parema hemi-sfääri kompensatoorsele “ülekoormusele”.Kognitiivsete ning motoorsete keskus-te lokalisatsiooni muutused kahjustuse eri faasides peegeldavad taastumise dünaami-list protsessi fokaalse ajukahjustuse järel. Funktsionaalsed MRT-uuringud saavad kaasa aidata neurorehabilitatsiooni prog-rammide koostamisele ajukahjustusega pat-sientidele.Tiiu.tomberg@kliinikum.ee8. Hirsch J, Ruge MI, Kim KHS, et al. An integrated functional magnetic resonance imaging procedure for preoperative mapping of cortical areas associated with tactile, motor, language, and visual functions. Neurosurgery 2000;47:711–22.9. Kolk A, Beilmann A, Tomberg T, et al. Neurocognitive development of children with congenital unilateral brain lesion and epilepsy. Brain Dev 2001;23:88–96.10. Saur D, Lange R, Baumaertner A, et al. Dynamics of language reorganization after stroke. Brain 2006;129:1371–84.11. Ressel V, Wilke M, Lidzba K, et al. Increases in language lateralization in normal children as using magnetencephalography. Brain Lang 2008 Febr (Epub).12. Ahmad Z, Balsamo LM, Sachs BC, et al. Auditory comprehension of language in young children: neural networks identifi ed with fMRI. Neurology 2003;60:1598–605.13. Jacola LM, Schapiro MB, Schmithorst VJ, et al. Functional magnetic resonance imaging reveals atypical language organization in children following perinatal left middle cerebral artery stroke. Neuropediatrics 2006;37:46–52.HAIGUSJUHTEesti Arst 2009; 88(1):52−5757 The present article focuses on the clinical case of a 9-year-old child to introduce the functional reorganization of the brain after perinatal stroke in the left hemisphere. Clinically, the child had right-sided hemiparesis and treatable focal epileptic seizures. The child had no speech deficit or other cognitive disorders. Magnetic resonance imaging (MRI) revealed atrophy of the left hemisphere and porencephaly in the fronto-temporo-parietal region as the consequences of SUMMARYReorganization of language function following perinatal stroke: a case studyperinatal stroke. Functional MRI was performed in junction with sensory-motor activation tests. Two paradigms were used for brain activation: a noun-verb task and a task of semantic comprehension. The fMRI data were statistically analysed applying the software SPM8. Both speech centres localized in the right hemisphere, yet no speech defect had been diagnosed earlier. The study revealed cortical reorganization of language function following perinatal stroke.HAIGUSJUHTEesti Arst 2009; 88(1):52−57

English

Kõnekeskuse reorganisatsioon perinataalse insuldi korral: haigusjuhu kirjeldus

https://ojs.utlib.ee/index.php/EA/article/download/10630/5815

Kõnekeskuse reorganisatsioon perinataalse insuldi korral: haigusjuhu kirjeldus

Abstract

Similar works

Full text

Available Versions

Journals from University of Tartu