Posterior longitudinal ligament ossification of cervical spine is a rare condition among caucasians. A 42 years old japanese patient with progressive walking difficulty was diagnosed with this pathology by CT scan and MRI and treated surgically by an anterior approach with arthrodesis. Pathophisiology, racial prevelence, clinical picture, radiological caractheristics and surgical approaches options are revised.Ossificação do ligamento longitudinal posterior (OLLP) cervical é patologia rara em nosso meio que pode ser tratada por abordagem anterior ou posterior da coluna. Relatamos o caso de um homem japonês de 42 anos com paraparesia progressiva e TC e RM comprovando o diagnóstico de OLLLP, submetido a corpectomia anterior com artrodese. A fisiopatologia desta entesopatia, prevalência racial, quadro clínico, características radiológicas e opções do procedimento cirúrgico são revistos.Universidade Federal de São Paulo (UNIFESP)Hospital Professor Edmundo VasconcelosFaculdade de Medicina de JundiaíHospital São PauloUNIFESPHospital São PauloSciEL

Crosera, João Francisco

Faedo Neto, Atílio

Herculano, Marco Antonio

Paiva Neto, Manoel Antonio de

Tella Jr, Oswaldo Inácio de

Arquivos de Neuro-Psiquiatria

Oswaldo Inácio de Tella Jr

Marco Antonio Herculano

Manoel Antonio Paiva Neto

Atílio Faedo Neto

João Francisco Crosera

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Ossificação do ligamento longitudional posterior: relato de caso

Ossificação do ligamento longitudinal posterior (OLLP) cervical é patologia rara em nosso meio que pode ser tratada por abordagem anterior ou posterior da coluna. Relatamos o caso de um homem japonês de 42 anos com paraparesia progressiva e TC e RM comprovando o diagnóstico de OLLLP, submetido a corpectomia anterior com artrodese. A fisiopatologia desta entesopatia, prevalência racial, quadro clínico, características radiológicas e opções do procedimento cirúrgico são revistos

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Arq Neuropsiquiatr 2006;64(1):157-1601P rofessor Adjunto Livre Docente da Disciplina de Neuro c i ru rgia da Universidade Federal de São Paulo (UNIFESP) e do HospitalP rofessor Edmundo Vasconcelos, São Paulo SP, Brasil; 2P rofessor Adjunto da Disciplina de Neuro c i ru rgia da Faculdade de Medicinade Jundiaí e do Hospital Professor Edmundo Vasconcelos; 3Médico Neuro c i ru rgião do Hospital São Paulo e do Hospital Pro f e s s o rEdmundo Vasconcelos.Recebido 18 Março 2005, recebido na forma final 25 Agosto 2005. Aceito 14 Outubro 2005.D r. Osvaldo Inácio de Tella Jr. - Rua São Paulo Antigo 145 / Bloco F / Apto 11 - 05864-010 São Paulo - SP Brasil. E-mail: detella@globo.comOSSIFICAÇÃO DO LIGAMENTO LONGITUDINAL POSTERIORRelato de casoOswaldo Inácio de Tella Jr1, Marco Antonio Herculano2, Manoel Antonio Paiva Neto3,Atílio Faedo Neto3, João Francisco Crosera3RESUMO - Ossificação do ligamento longitudinal posterior (OLLP) cervical é patologia rara em nosso meioque pode ser tratada por abordagem anterior ou posterior da coluna. Relatamos o caso de um homemjaponês de 42 anos com paraparesia pro g ressiva e TC e RM comprovando o diagnóstico de OLLLP, submetidoa corpectomia anterior com art rodese. A fisiopatologia desta entesopatia, prevalência racial, quadro clínico,características radiológicas e opções do procedimento cirúrgico são revistos.PA L AV R A S - C H AVE: ossificação-ligamento longitudinal posterior, laminectomia, laminoplastia, via anterior.Posterior longitudinal ligament ossification: case reportABSTRACT - Posterior longitudinal ligament ossification of cervical spine is a rare condition among caucasians.A 42 years old japanese patient with progressive walking difficulty was diagnosed with this pathology byCT scan and MRI and treated surgically by an anterior approach with art h rodesis. Pathophisiology, racialprevelence, clinical picture, radiological caractheristics and surgical approaches options are revised.KEY WORDS: ossification posterior longitudinal ligament, laminectomy, laminoplasty, anterior approach. O ligamento longitudinal posterior (LLP) é umalâmina longa de tecido conjuntivo localizada na re-gião posterior dos corpos vertebrais, que se estendedo forame magno ao sacro. É composto por duas ca-madas, uma superficial e outra profunda, sendo maisespesso na região lombar, onde pode medir 1,5 mmde espessura. Na coluna cervical sua espessura médiaé 0,8 mm, contendo fibras colágenas, orientadas lon-gitudinalmente e fibras elásticas. Hipert rofia, calcifi-cação e ossificação do ligamento podem ocorre r, seg-mentarmente, em associação a doença degenerativado disco, o que pode re p resentar processo degene-rativo benigno da idade1 , 2. A ossificação do ligamentolongitudinal posterior (OLLP) é considerada a enteso-patia (inflamação de tendões ou ligamentos) commanifestação neurológica mais freqüente. Foi primei-ramente descrita por Key, em 1938. De acordo como Comitê em OLLP do Ministério de Saúde Pública doJapão, a prevalência radiográfica desta doença na-quele país é 2%; no entanto, é ainda maior em pa-cientes maiores que 50 anos podendo chegar até11%. É muito menos freqüente na raça branca comincidência estimada em 0,16%, existindo uma tendên-cia familiar em 30% dos parentes em primeiro grauacometidos3,4.Relatamos um caso de OLLP tratado ciru rg i c a m e n-te por abordagem via anterior.CASOHomem japonês de 42 anos, com dificuldade pro g re s s i v ade marcha há dois anos. Referia, também, dificuldade pararealizar movimentos finos com as mãos. Ao exame neuro l ó-gico apresentava marcha paraparética-espática, tetrapare s i agrau IV com sinais de liberação piramidal nos quatro mem-b ros, simétrica. Sensibilidade e esfincteres pre s e rvados. Atomografia computadorizada (TC) e o exame de re s s o n â n c i amagnética (RM) da coluna cervical mostraram ossificaçãodo ligamento longitudinal  posterior ao nível de C4 e C5,com provável aderência da calcificação à dura-máter.158 Arq Neuropsiquiatr 2006;64(1)O paciente foi submetido a corpectomia de C4 e C5 comremoção aparentemente parcial da calcificação, com ru p t u r ada membrana dural durante a separação da ossificação.Por não ser possível a sutura da dura-máter, optamos pelouso de Surgicel e cola de fibrina para prevenção de fístulaliquórica. Utilizado enxerto de crista ilíaca para substituiçãodos corpos vertebrais. Foi feita art rodese com placa (Fig 1).Foi deixada drenagem lombar externa por 5 dias.O paciente evoluiu satisfatoriamente por um ano, mascomo houve piora da marcha e funções dos membro ssuperiores, optou-se por nova abordagem com ampliaçãoda corpectomia súpero-inferior e lateralmente. Não re u t i-lizamos o enxerto ósseo e utilizamos sistema de espaçadorde falha ósseo (fuser) para a manutenção da lordose cerv i c a l(Fig 2). O paciente evoluiu satisfatoriamente estando emacompanhamento ambulatorial.DISCUSSÃOHistopatologicamente, na OLLP observa-se ossifi-cação encondral e intramenbranosa do ligamento,não se tendo certeza se é precedido ou não por hiper-t rofia do ligamento5. Proliferação de pequenos vasosé observada nos estágios iniciais, sendo uma doença,possivelmente, de herança autossômica dominante.Yamamoto et al., estudaram o provável envolvimentodo CTGF/Hcs24 (fator de crescimento multifuncionalde fibroblastos, condrócitos e células de endotéliovascular) na formação da OLLP5,6.A maioria dos pacientes com evidência radiográ-fica dessa doença é assintomática. Manifestaçõesclínicas são mais exuberantes em pacientes com este-nose congênita de canal7 , 8. A localização cervical cor-responde a 90% dos casos. Nos EUA o número médiode corpos vertebrais acometidos é 2,25; o segundolocal mais acometido é o torácico (9%)9,10.A mielopatia é conseqüente a degeneração art e-riolar terminal dos ramos perfurantes centrais da me-dula com comprometimento da substancia cinzentae tratos longos secundários a necrose isquêmica ee d e m a1 1. É sugerido que não somente a compre s s ã opela ossificação mas também fatores dinâmicos deinstabilidade sejam responsáveis pela OLLP. A pre s e n-ça de estenose do canal também é importante. Amaioria dos pacientes, com compressões do canalmaior que 60%, sofrerão mielopatia5,12,13.As manifestações clínicas devem-se a mielopatia,radiculopatia ou ambas. Dor e disestesia estão pre s e n-tes em 48% dos casos, dor cervical em 42%, dor oudisestesia em membros inferiores em 19%, disfunçãomotora em membros inferiores em 10,4%, disfunçãomotora de membros superiores e distúrbio urinárioem 1%. A maioria dos casos tem desenvolvimentolento, com piora após pequenos traumas, ocorre n d oem 21-38% dos casos3 , 1 3 , 1 4. É mais comum em pacien-Fig 1. Tomografia computadorizada de coluna cervical mos -trando descompressão parcial ao nível de C5 com enxerto decrista ilíaca e placa anterior.Fig 2. Radiografia (A) e tomografia computadorizada de coluna cervical (B), com re c o n s t rução sagital (C), mostrando descompre s s ã ono canal raquiano e presença de espaçador (fuser) com parafusos acoplados.Arq Neuropsiquiatr 2006;64(1) 159tes obesos com intolerância a glicose, indicando umarelação próxima entre a ossificação e o metabolismode glicose. Também pode complicar acro m e g a l i a ,hipoparatiroidismo e raquitismo15.De acordo com forma observada em radiografiaslaterais a OLLP foi classificada em segmentar (sitiode ossificação adjacente a um único corpo vert e b r a l- 36%), contínua (dois ou mais corpos contíguos -27%), mista (29%) e localizada (8%); é mais fre q ü e n-temente observada em C5. Os pacientes geralmentea p resentam, concomitantemente, OLLA (ossificaçãodo ligamento longitudinal anterior) em 62%, OLLPtoracolombar em 37% e calcificação do ligamentoamarelo em 37%3.Seguimentos tardios dos pacientes, em dez anos,mostraram que durante o curso natural da doençahá aumento da espessura e comprimento em até 76%dos casos; em 40% maior que 2 mm, sendo menornas formas segmentare s1 6. O crescimento é marc a d a-mente aumentado após laminectomia, talvez peloaumento da mobilidade da coluna nestes casos. Re-c rescimento é bem menos freqüente após via anteriorou laminoplastia16-18.Devido a OLLP consistir massa ossificada, a TC é ométodo mais confiável para sua identificação. Na RMa p a rece imagem hipointensa em T1 e T2, entre o cor-po vertebral e o saco dural. Porém, a RM é melhorpara avaliar o dano medular, que se apresenta comohipersinal medular em T2, com severidade pro p o r-cional ao do grau clínico19.A descompressão da coluna cervical para tratar amielopatia pode ser realizada por via anterior ou pos-t e r i o r. A escolha da melhor via depende do alinha-mento cervical, multiplicidade de níveis vert e b r a i sacometidos (geralmente posterior quando três oumais níveis são acometidos) e preferência do ciru r-g i ã o2 0 , 2 1. A laminectomia é considerada uma técnicac i r ú rgica eficaz, mas acarreta risco de instabilidadepós-operatório e cifose em até 47% dos casos, que émenos observado na laminoplastia. A laminectomiatambém esta associada à formação de membranafibrótica que pode causar re-estenose. Também podehaver pro g ressão de ossificação anterior em até 70%casos. Houten e Cooper adiciononaram o uso de fixa-ção com parafusos de massa lateral, obtendo bonsresultados21.A laminoplastia confere maior estabilidade quea laminectomia, promove proteção óssea da colunae minimiza a invasão da dura-máter pela cicatriz,além de possuir as outras vantagens relacionadas àvia posterior como: tecnicamente mais fácil, estabili-dade pós-operatória imediata maior, manutenção dec e rto grau de mobilidade da coluna. No entanto, ad e s c o m p ressãocompleta é mais difícil na OLLP1 7 , 1 8 , 2 2.A via anterior pode ser realizada com a extirpaçãoda OPLL, que pode gerar sangramento de plexo ve-noso e lesão dural. No método “floating”, diminui oíndice de fístula de 16-25% para 5,1%. Na técnica“floating” a OPLL é isolada das estruturas ósseas ec e rto grau de hiperostose é deixado, com a expecta-tiva de que, com o passar do tempo, a massa se deslo-que anteriorm e n t e2 3. O sucesso da via anterior depen-de de manipulação atraumática, pequenas ilhas deossificação podem ser deixadas grudadas para se evi-tar fístula liquórica.A via anterior permite abordagem direta da lesãopara descompressão. O uso de placa anterior ofere c ea vantagem de estabilidade imediata, aumento doíndice de fusão e menor incidência de extrusão doe n x e rto. Quando construções em vários níveis sãoplanejadas, principalmente quando mais que doisníveis associados, a percentagem de falência do siste-ma é de até 20%, devendo-se considerar a via combi-nada, anterior e posterior10,18,24.A capacidade de antecipar se a dura-máter ventralesta ausente, ao se realizar a via anterior, pode facili-tar o planejamento cirúrgico. O sinal tomográfico dedupla camada, caracterizado por linhas anteriores eposteriores de calcificação separados por LLP hiper-t rofiado é o mais fidedigno para predizer a ausênciade dura-máter. O sinal do “C”, que mostra massai rregular com formato de gancho, serve para pre d i z e ra penetração dural com acurácia moderada. Algunsa u t o res consideram ser alto o grau de invasão duralquando mais que 50% do canal está acometido2 5 , 2 6.Defeitos na dura podem ser re c o b e rtos por fascia.Yamamura advoga não retirar e somente isolar aOLLP muito aderida a dura-máter, isolando-a docorpo vertebral23.Geralmente, para avaliar efeito de descompre s s ã o ,a RM é utilizada visibilizando o grau em que a medu-la esta liberada das estruturas vizinhas. O estudo davelocidade de fluxo liquórico, por cine-re s s o n â n c i a ,p e rmite avaliação quantitativa da descompre s s ã omedular9,10,24.M e l h o res resultados cirúrgicos geralmente sãoo b s e rvados em pacientes mais jovens e com grau demielopatia menos severa, o que recomenda terapiamais pre c o c e1 0 , 1 6 , 1 7 , 2 4. Tani et al., em estudo re t ro s p e c-tivo com 26 pacientes submetidos a tratamento160 Arq Neuropsiquiatr 2006;64(1)c i r ú rgico, compararam o resultado da descompre s s ã oanterior em 14 pacientes, com a posterior em 12, con-siderando mais segura a primeira, que não apre s e n-tou complicações no pós-operatório imediato, emc o n t r a p a rtida com 33% dos pacientes em que utilizoulaminoplastia, onde houve piora neurológica. Segun-do os autores, o resultado pior na laminoplastia podeser decorrente da diminuição da lordose, que aumen-ta o vetor de compressão anterior e também por limi-tação na descompressão dos limites laterais1 8. Epsteinreviu os resultados cirúrgicos em seis séries de casospublicados na literatura, que compararam re s u l t a d o sde acordo com estado neurológico dos pacientes nopré-operatório. Não houve diferença em relação avia de abordagem utilizada e resultado cirúrg i c o9.Iwasaki et al., observaram pro g ressão radiológicapós-operatória da calcificação para níveis adjacentesem 70% de 92 casos submetidos a laminoplastia,sendo somente 3% destes sintomáticos. Consideraramcomo principais fatores de risco para a pro g re s s ã oda doença: a idade precoce de aparecimento de sinto-mas e calcificação do tipo contínua17.Nosso paciente, pertencente à raça amarela, apre-sentava forma contínua da OLLP com compro m e t i-mento neurológico pro g ressivo. A descompressão viaa n t e r i o r, acompanhada com fixação com placa eparafusos, foi escolhida visando a descompre s s ã od i reta do canal e a fixação evitar instabilidade tard i a ,visto tratar-se de doente jovem. A expansão sintomá-tica da lesão de maneira precoce, que geralmente émenos freqüente quando se utiliza a via anterior, de-t e rminou a re a b o rdagem cirúrgica com melhora sin-tomática.REFERÊNCIAS1. Scola HR, Werneck LC, Iwamoto FM, et al. Ossificação do ligamentolongitudinal posterior da coluna cervical: relato de caso. A rq Neuro -Psiquiatr 1998;56:480-485.2. Mizuno J, Nakagaua H, Hashizuma Y. Analysis of hypertrophy of theposterior longitudinal ligament of the cervical spine, on the basis ofclinical and experimental studies. Neurosurgery 2000;49:1091-1098.3. Tsuyama N. The ossification of the posterior longitudinal ligament ofspine: report of the investigation comite on OPLL of the JapaneseMinistry of Public Health and We l f a re. J JPN Orthop Assoc 1981;55:425-440.4. Ohtsuka K, Terayama K, Yanagihara M. A radiological population studyon the ossification of posterior longitudinal ligament in the spine:incidence of roentgenografic findings. J Neurol Sci 1973;19:375-391.5. 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Tella Jr, Oswaldo Inácio de [UNIFESP]

Herculano, Marco Antonio [UNIFESP]

Paiva Neto, Manoel Antonio de [UNIFESP]

Faedo Neto, Atílio [UNIFESP]

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