As leishmanioses constituem um conjunto de síndromes clínicas causadas pelas diversas espécies do parasita intracelular obrigatório do gênero Leishmania. Trata-se de uma zoonose transmitida por insetos-vetores do gênero Lutzomyia, a reservatórios naturais, representados por um conjunto de animais silvestres e domésticos. A doença tem registro anual de 1 a 1,5 milhão de casos e com cerca de 350 milhões de pessoas habitando áreas risco para transmissão ativa do parasita. O Brasil ganha destaque no cenário da doença na América Latina; os casos estão distribuídos em todo território nacional, sendo as regiões Norte e Nordeste do país as mais afetadas. A Leishmaniose mucocutânea ou mucosa (LM) é uma entidade rara, potencialmente grave e de grande morbidade. Usualmente costuma-se observar lesões de mucosa em pacientes que foram afetados pela forma exclusivamente cutânea da doença. A doença é caracterizada por lesões envolvendo, principalmente, superfícies mucosas do nariz e oral, com ou sem perfuração de septo nasal. Em 90% dos casos de lesão na mucosa nasal, apenas o septo nasal anterior é afetado. Além de que, apresentações clinicamente atípicas não são infrequentes tendo em vista que diversos fatores relacionados ao parasita, ao hospedeiro e à resposta imunológica são relevantes para a lesão de mucosa. O presente trabalho, objetiva relatar um caso de leishmaniose cutânea com provável evolução subclínica e reativação tardia sob a forma de LM