A Leishmaniose Visceral Canina (LVC) é uma doença infecciosa causada pela Leishmania spp., um protozoário intracelular obrigatório que possui potencial zoonótico. Os sinais clínicos costumam ser variados e inespecíficos, sendo lesões na cavidade oral consideradas reações raras e atípicas desta doença. O presente trabalho visa relatar um caso de glossite proliferativa bilateral ventral contendo formas amastigotas da Leishmania spp. em mucosa sublingual de um canino. Foi atendido um canino, SRD, macho, 4 anos de idade com queixa de apatia, algia e dificuldade na deambulação com claudicação eventual. Ao exame físico foram observados aumento das articulações dos carpos, linfadenomegalia generalizada, intensa halitose e lesão granulomatosa bilateral na mucosa sublingual. Foram realizados hemograma, bioquímicos, punção aspirativa por agulha fina (PAAF) e exames de imagem. A PAAF foi realizada da região sublingual e linfonodos periféricos, e revelou a presença de formas amastigotas da Leishmania spp. O animal foi estabilizado e tratado com um leishmanicida, um leishmaniostático e um imunomodulador, apresentando boa resposta ao tratamento com regressão completa da lesão oral e demais sinais. Atualmente encontra-se estável e em processo de redução da titulação para leishmaniose. Conclui-se que o diagnóstico da leishmaniose visceral canina pode ser um desafio, devido aos sinais clínicos variados e inespecíficos, e embora não se trate de uma manifestação comum à doença, o envolvimento da cavidade oral pode ocorrer. Visto isso, lesões em cavidade oral devem ser investigadas e a leishmaniose colocada como diagnóstico diferencial, principalmente em áreas consideradas endêmicas.Visceral Canine Leishmaniasis (CVL) is an infectious disease caused by Leishmania spp., a mandatory intracellular protozoan that has zoonotic potential. Clinical signs are usually variable and nonspecific, being lesions in the oral cavity considered as rare and atypical lesions of this disease. This paper aims to report a case of bilateral ventral proliferative glossitis that contains amastigotes of Leishmania spp. in a dog's sublingual mucosa. A mongrel male 4-years-old dog presented for apathy, pain and ambulation difficulty with eventual lameness. Physical examination revealed an increase in carpal joints, generalized lymphadenomegaly, intense halitosis and bilateral granulomatous lesion in the sublingual mucosa. Blood work, biochemistry, fine needle aspiration (FNAP) and imaging exams were performed. FNA was performed in the sublingual region and peripheral lymph nodes and revealed the presence of amastigote forms of Leishmania spp. The animal was stabilized and treated with a leishmanicide, a leishmaniostatic and an immunomodulator, showed a good response to treatment with complete regression of oral lesions and other signs. Currently, it is stable and in the process of reducing the titration for leishmaniasis. It was concluded that the diagnosis of visceral canine leishmaniasis can be a challenge, due to variable and nonspecific clinical signs, and even though it is not a usual manifestation of the disease, the involvement of the oral cavity may occur. Thus, oral cavity lesions should be investigated and considered as a differential diagnosis, especially in endemic areas
