Amato Neto, Vicente

Branchini, Maria Luiza Moretti

Facure, Nubor Orlando

Lucca, Reinaldo Soares de

Pedro, Rogério de Jesus

Silveira, Maria Lucia da

Portuguese

Cadernos Espinosanos (E-Journal)

Rev. lnst. Med. trop. São Paulo CDU 616.992.282 22(5) :269-274, setembro-outubro, 1980 PARACOCCIDIOIDOMICOSE DE SISTEMA NERVOSO CENTRAL A PROPóSITO DE DOIS CASOS Rogério de Jesus PEDRO (1), Maria Luiza Moretti BRANCHINI (2), Reinaldo Soares de LUCCA (3), ' Maria Lueia da SILVEIRA (2), Nubor Orlando FACURE (4) e Vicente A0MATO NETO (5) RESUMO São apresentados dois casos de acometimento do sistema nervoso central pelo Paracoccidioides brasiliensis, sendo um caso de localização em medula espinal torácica e outro em encéfalo. Ambos foram submetidos à intervenção cirúrgica para exerese do tumor paracoccidioidomicõtico, seguidos de tratamentos com anfotericina B e sulfamídicos. INTRODUÇÃO A paracoccidioidomicose constitui doença relativamente comum na América Latina, prin-cipalmente no Brasil, onde acomete frequen-temente trabalhadores rurais, podendo assumir forma localizada tanto tegumentar como vis-veral. O envolvimento do sistema nervoso central na paracoccidioidomicose é pouco comum, po-dendo se apresentar sob as formas de menin-goencefalite, pseudotumoral e mista. O primei-ro caso de envolvimento do sistema nervoso pelo Paracoccidioides brasiliensis foi descrito por MAFFEI 13, em 1943, sob forma meningítica e de evolução fulminante. As lesões expansi-vas são mais frequentemente relatadas, sendo o encéfalo 2,3,6,J0,14,15,17 ,18 o local mais envolvido, podendo ocorrer também em outros locais como o cerebelo, ponte e bulbo2,16,18 e mais rara-mente em medula espinal onde existem descri-tos na literatura nacional, apenas dois casos, o primeiro por BRAGA & OKAMURA 4 e o se-gundo por FORAGE & cal. 9, em 1977. O envolvimento meníngeo pode ser difuso ou localizado, neste com preferência pela Iepto-meninge da base do cérebro 7,15 . Caracteriza-se por infiltrado inflamatório do tipo produtivo que pode estender-se ao parênquima ou aco-meter raízes nervosas. Menos freqüente é o comprometimento da convexidade do cérebro. O comprometimento do parênquima ence-fálico pode ocorrer com granulomas solitários ou múltiplos 15 . Apresenta-se como infiltrado de células histiocitárias e. gigantes, com forma-ção de granulomas com áreas centrais de ne-crose caseosa ou gomas. Os fungos são abun-dantes na periferia desse local 8• Encontram-se frequentemente arterites ou endarterites e, se-gundo DOMINGUEZ s, ~ obliteração das mes-mas por infiltrado inflamatório, seria o fator mais importante na formação da necrose. Lembramos ainda que a maioria dos casos relatados foram achados cirúrgicos ocasionais ou de necropsia, pois a suspeita clínica torna-se difícil devido ao sinais e sintomas apresenta-Faculdade de Ciências Médicas da Universidade Estadual de Campinas - Disciplina de Doenças Transmissíveis do De-partamento de Clínica Médica (1) Professor Chefe da Disciplina (2) Residente (3) Professor Assistente (4) Coordenador do Departamento de Neurologia da FCM·UNICAMP (5) Professor Titular no Departamento de Clinica Médica FCM-UNICAMP 269 :PF:nRO, R . de J.; BRA~CHINI. M. L M : LUCCA. R. s. de; StLVEl.&. M. L. da; 1-'ACUR.f:. N. o. & AMATO NETO. V. - P;1rll0()(.-c,:itlioid()rt1i<:~ dt> sJstema nen•oso oentrn.t. A propósito de! dois cii.:sO!S. R(''' · f n.,;t. i'.\t(•d . tro,, . São f>.\ulo 2!::2(;!).21-1. 1980, dos ~rem superponíveis à outras patologias mais comuns. e de os médicos não estarem alertados para essa patologia. O presente relato tem o intuito de fornecer mais subs idias ao conhecimento da localização nervosa da paracoccidioidomicose. C:i\SU1ST1CA Ca.so n." 1 - B. V., 34 anos, mecãnico. na-tural de Charqueado (SP), procedente de Elias Pausto <SP). Procuxou o serviço de Doenças Transmissíveis em 13-07.77, com queixas de disttirbios da sensibilidade nos membros infe-riores e retenção urinâria. Há cinco anos apre• sentou rouquidão cuja investigação. por biopsia, revelou tratar-se de paracoccidioldomlcose de laringe. Apresentava também comprometimen-to pulmonar tendo sido nessa épOCa medicado com anfotericina B e sulfamidicos. Ao exame fis ico encontrava-se em regular estado geral, mucosas descoradas + +-. e discretamente disp. néico. Na m ucosa oral havia lesões ulceradas, hiperemiadas, medindo cerca de 0,5 Por 0,5 cm, acometendo os pilares anteriores. No tórax evi• dcnciou-se diminuição da expansibilidade, ron• cos e estertores sub-crepitantes em moderada quanlldade em ambos os campos pulmonares. O exame do abdomem apresentou como dad~ positivo, figado palpável à 3 cm do rebordo costal direito, doloroso à palpação, endurecido, com motilidade .respiratória conservada. No exame neurológico a.presentava-se consciente, com paraplegia crural de predomínio dist.--il, assimétrica, comprometendo principalmente membro inrerior esquerdo. Os reflexos cutãneo abdorninais e abdominal profundo, eram au-sentes. Reflexo cutâneo-plantar em flexão à direita e à esquerda. Patelares e aquileus exal· tados. Anestesia dolorosa em membros inferio-res e tronco até T6 e em região escrotal es-querda. Sensibilidade tãtiJ com distribuição se.. melhante à anterior. A prova de STOOKEY revelou bloqueio parcial. Exames Complementares - Hemograma - Hemoglobina 9,3 gr; Hematõcrito 27%; Leucócitos - 7.800(2-62-0-2-28-6). Mucoproteinas - 9,3 mg•, ( valor normal - 2,0 a 4,0 mg'k >. Eletroforese de Proteinas - Proteínas totais - 5.48 gr'if; Albumina - 2,51 gr• , ; Alfa l -0,9 gr',; Alfa II - 0,84 gr•,; Beta - 0,69 gr', ; Gama - 1,25 gr•, . Liqüor - Punção $ .O.D. 270 - Células - 17; Lln!ócitos - 100°,; Proteínas - 52 mg'"i; Cloretos - 704 mg•(I; Glicose -67 mg•,; VDRL - Negativo. WEINBERG-Ne• gativo. Reações para globulinas negativas. O raspado da lesão oral revelou presença de Pa-racoccidioictes bra.silicnsis. Raio X de tórax infiltrado intersticial micronodular bilateral predominando em campos médios de ambos os pulmões (Fig. 1). 1 f'lJ . 1 - 8 . v. - RX tórax. lntllt:rado inte'l'SticlaJ predo-minando em campos médJos dô$ pulmÕf!íl A laringoscopia direta mostrou região su♦ pra-glótica edemaciada e branca, cordas vocais livres. Biopsia da região acima descrita reve-lou processo inflamatório com presença de Paracoccidioides brasiliensis. Mielografia-blo-queio parcial entre T5-T6, delinútando-se ima• gens sugestivas de processo expansivo intra medular ( Fig. 2 L O paciente foi submetido à laminectomia à nível de T:i-1'6. Com abertura da duramater encontrou,se massa endurecida de 0,6 por 1,0 cm que, ao exame anátomo-patológico, tratava· se de granuloma por Paracoccidioides brasl-llensts ( Figs. 3 e 4). Foi iniciado o tratamento com an!oterlcina B, seguido de manutenção com sulfamídicos. O paciente permanece com paraplegia espástica apesar do tratan1ento es• pecifico e risioterâpico. ('..aso n.• 2 - n . T. P .. 47 anos. branco, natural de São Carlos (SPI, profissão marce-PEDM. R. de J.: RR.ANC'lflNI, M L M; WCCA. R . S de; Slt.VElR,\, M. L, da; PACURE , N. 0 & AMATO NeTO. V, - P<m •coocidioidotmoose de si.stA..-ma nen•oso central. ;\ pro~il<> cte dOi$ ca::io~. fü•,·, ln~t. i'.\le·(I. trop. $ão ~ufo 2!:269·2'H, 1980. I '; ~ - ,t ' " ., ...... . ,, \, • • p ~ • .. . • 1:fl .. ·~ • • ..... .., . 1-'it:. 2 - 8 . V. - Mielo,::raf1a. Bloqueio parcial do oon1rai;1e emn> T5 1folimilru,;fio de pl'()c;es:so 1".Xpitn,sh•o, Pia, 3 - B, V, - (iran\lloma por Pnmooeddlofelcs b rasllif'm•is. l'11l nicdul.a espinal tonicica. Na região c~nral, encontcramos fungos oom dupla membr:l.na, mm·• ;;:enctos por tnrurrodo UnJopla.-.moctlár1o. H.E., 100 X. Pii;. 4 B.V. Colonaçio peha -prata. ("\-'idençl:Lndo h1na()eo; tm cnJ)~nal~ •modula espmal toni.etcal. 100 X. neiro. O paciente foi submetido à neurocirur• gia em j ulho de !977, por tumor cerebral en1 hemisfér io direito, que teve como diagnóstico anátomo-patológico astrocitoma. Nove meses após a cirurgia (oi internado em contusão men tal. logorréia. e diminuição da força muscular à esquerda. Ao ex.ame físico geral, apresenta· va-se sem anormalidade expressiva. No exame físico especial, as alterações mais nítidas oeor• ren.,rn no <:xanw neurológico, onde aprt:Senht.-va d1screln conrusão menta) í' logorróia. He-miparesia à esquerda proporcionada, com tônus m uscular awnentado. Hiperreflexia à esquerda do pateJar e aquileu. Sensibilidade preservada. Ausência de sinais da série meningoradicu1a1·. Pupilas loto reagentes. Fundo de olho normal. Paralisia do ramo superior do facial direito por lesão ci.nirgica anterior. Exames Complementares - Hemograma• normal. Velocidade de Hemossedimentnção -15 mm - J.• hora - 39 mm - 2.' hora, Ele-t roforese de Prot.einas - Proteínas totais 6,66 gr0 o; Albumina - 2,72 gr~; - Alfa I -271 PEDRO, R. de J.; BRANCHINI, M. L. M.; LUCCA, R. s. de; SILVEIRA, M. L. da; FACURE, N. O. & AMATO NETO, V. - Paracoccidioidomicose de sistema nervoso central. A propósito de dois casos. Rcv. Inst. Med. trop. São Paulo 22:269-274, 1980. 0,16 gr%; Alfa II - 0,83 gr%; Beta - 1,16 gr%; Gama 1,79 gr%. Liqüor - Punção S.0.D. Cé-lulas - 5,3; Linfócitos - 92%; Monócitos -8%; Glicose - 53 mg; Cloretos - 725 mg%; Proteínas - 59 mg%; VDRL e 'Weinberg -Negativos. Reações para globulinas - Negati-vas. Mucoproteínas - 4,3 mg% (Valor normal - 2,0 a 4,0 mg%) _ Raio X de tórax - Infil-trado peri-hilar bilateral do tipo intersticial. Raio X de Crâneo - normal - Placa óssea em boa posição. A carotidoangiografia direita re-velou na posição ântero-posterior desvio da artéria cerebral posterior para a esquerda e elevação da artéria cerebral média. O perfil mostrou obstrução da artéria angular e tem-poral posterior e elevação da artéria temporal anterior. EEG - assimetria com sinais de com-prometimento da atividade cerebral do hemis-fério direito. Submetido à neurocirurgia cons-tatou-se abscesso volumoso lobulado à direita (Fig. 5). No exame bacterioscópico do mate-rial purulento havia presença de numerosas formas de Paracoccidioides brasiliensis (Fig. 6). O exame anátomo-patológico apresentava rea-ção granulomatosa por paracoccidioidomicose no sistema nervoso central. O paciente evoluiu bem no pós operatório sendo submetido à tratamento com anfotericina B e mantido com sulfamídicos. Encontra-se em boas condições, apresentando euforia e logor-réia, atribuíveis às· seqüelas cirúrgicas. COMENTÁRIOS São poucos os casos relatados na literatu-ra médica de acometimento do sistema nervoso central na paracoccidioidomicose. Em trabalhos de revisão de necropsia de 145 pacientes realizado por PEREIRA & col.14, foram encontrados 14 casos (9,65%) em que o Paracoccidioides brasiliensis foi determinante-mente de lesões à este nível. O seu envolvimen-to na paracoccidioidomicose se faz através de disseminação linfática e ou bematogênica, par-tindo de lesões primitivas da micose 1,12,B,15 principalmente de localização pulmonar ou te-gumentar. Essas lesões podem muitas vezes passar desapercebidas pelo doente e pelo mé-dico ou serem inaparentes, o que dificulta muito as suspeitas clínicas e consequentemen-te, a quase totalidade dos casos são diagnosti" cactos cirurgicamente ou por necropsia. Por dados de revisão de literatura 14, o acometi-272 mento parece ter preferência pelos locais onde existe maior irrigação sangüínea, como o cé-rebro, seguido de cerebelo, tálamo, ponte e bulbo. Por analogia com a meningoencefalite tu-berculosa, supomos que a leptomeningite para-coccidioidomicótica se faça também por aber-tura de granulomas em focos sub-ependimários para dentro dos ventrículos cerebrais ou para o espaço sub-aracnoideo, pois se assemelha à ela também quanto à sua localização na lepto-meninge da base do cérebro e nos aspectos clínicos, Iiqüóricos e anátomo-patológicos. Como já citamos no presente trabalho, nem sempre é possível suspeitar das lesões micóti-cas em sistema nervoso central, já que o qua" dro clínico pode simular síndromes diversas que conduzem erroneamente a outras patologias. Nos casos que apresentamos partimos do diag-nóstico diferencial de síndrome expansiva à ní-vel medular e do encéfalo. No primeiro caso havia suspeita clínica de paracoccidioidomicose de sistema nervoso central por se tratar de um paciente com uma forma disseminada crônica da doença, porém no segundo caso, tal suspeita não ocorreu, e o paciente nunca apresentou qualquer sintoma que fizesse suspeitar do diag-nóstico e o mesmo somente foi feito através dos exames bacterioscópico e anátomo-patoló-gico do material' obtido na cirurgia já que mes-mo após a craniotomia, o diagnóstico cirúrgico foi de abscesso cerebral bacteriano. Os dados fornecidos pelo exame liqüórico nos casos de paracoccidioidomicose de sistema nervoso são geralmente inespecíficos. Os acha" dos mais freqüentes são pleiocitose com predo-mínio de Iinfomonucleares e aumento do teor de proteínas Iiqüóricas como ocorreu nos dois casos descritos. Também são citados hipogli-corraquia e hipoclororraquia 17, principalmente nos casos de comprometimento meníngeo. O en-contro do fungo no liqüor e mesmo o seu cres-• cimento em culturas nos meios apropriados é raro 17 e em nossos dois casos essas pesquisas também foram negativas. Quanto ao tipo de tratamento instituído ou seja retirada cirúrgica do tumor seguido de tra-tamento com anfotericina B e sulfamídicos, pa-rece ser o tipo mais indicado de terapêutica se-gundo as observações que coletamos na litera-tura 5, 15. A cirurgia também se fez necessária rFDRO, R de J. BKANl'HlNI, M L \1 • LlTt"A. H. !-$ d~. "'lLY.&IRA. M. L da. t'ACl:'ttE. N O & AMATO NFTO V l":ir.u·ucTldlOld():llUt'I•~• d,• i-L,1 .. nia ut I V'U~o t 'l '1lll':1l. \ !'n:>'l"t"-ll'l cl(- d1•1, rn....,._ R,•, , ln~I. \lrd, 1r(l1) . ~li l';u1h1 ~ :2651-2'74, 1000 Plg. 5 - B. T P. - Abscesso cc.rebnd capsulado e lobulado. retirndo carurgica.meme do hc;mb;féri<> ornib ral direito. F'fg. ti B .T P - /1.~es~ <:erelm.ll J)()r Par~coC1.'ldlold1.~ hmslllenN~. COloroqlio pela prata, t"Vtdencaaodo cungos. em er'lpte)(S:pôru.ltição. 1 000 X nos casos apresentados. como procedimento pa-ra diagnóstico. SUMMARY Pa r-acoccidioidomycosis or central nervous s~·s• tem. Report or t wo cases Two cases of central nervous system ínvot• vement by Par::icocciclioides brasiliensis are re· latA!d. One was loeatA!d in the brain, and other in the spinal cord.. Both were submitted to sur• gical manegement to remove the tumors. followcd by Amphotericin B and Sulfonamides treatment. AMA'l'O NBTO. \ " & 8ALDY. J . L $ 2'73 PEDRO, R. de J.; BRANCHINI, M. L. M.; LUCCA, R. s. de; SILVEIRA, M. L. da; FACURE, N. o. & AMATO NETO, V. - Paracoccidioidomicose de sistema nervoso central. A propósito de dois casos. Rev. Inst. Med. tro11. São Paulo 22:269·274, 1980. Transmissíveis. 1.0 ed. Rio de Janeiro, Livraria Athe" neu, 1972, pp. 44-55. 2. AUN, R. A. - Blastomicose do cerebelo. Arq, Hosp, Sta. Casa São Paulo 3: 63-70, 1957. 3. AZEVEDO, A. P. - Lesões do sistema nervoso central na doença de Lutz. Hospital (Rio) 36: 465-488, 1949. 4. BRAGA, F. M. & OKAMURA, M. - Blastomicose me-dular. Seara Med. Neuroc. (São Paulo) 1: 435.441, 1973. 5. BUCY, P. e. & OBERHILL, H. R. - Intradural spinal granulomas. J. Neurosurg, 7, 1-12, 1950. 6. CUNHA, J. e. p·.; MAGALDI, e. & BARROS, e. Localização nervosa da blastomicose sul americana. Rev. Brasil. Med. 12: 702-706, 1955. 7. DEL NEGRO, G.; ALBUQUERQUE, F. J. M. & CAM-POS, E .. P. - Localização nervosa da blastomicose sul americana. Rev. Hosp. Clin. Fac. Med. Univ. São Paulo 9: 64-80, 1954. 8. 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Paracoccidioidomycosis of central nervous system. Report of two cases

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Paracoccidioidomicose de sistema nervoso central a propósito de dois casos

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