Introduction : L’ostéomyélitede la base du crâne esttypiquement secondaire à une otite externe nécrosante chez des patients âgés, diabétiques. Elle atteint l’os temporal et est habituellement due au pseudomonasaeruginosa. Dans sa forme atypique, l’ostéomyélite atteint les os sphénoïdal ou occipital sans otite externe associéeet est beaucoup moins fréquente. Le but de cette étude est d’analyser les caractéristiques cliniques et de déterminer les modalités thérapeutiques de l’ostéomyélite nonotologique de la base du crâne.Méthodes : Nous avons revu rétrospectivement deux casd’ostéomyélite atypique de la base du crâne.Résultats : Les deux patients se sont présentés dans un tableau d’altération de l’état général, une asthénie, des céphalées et de la fièvre. Les signes rhinologiques étaient discrets. Aucun des deux patients n’avait de déficit neurologique. L’imagerie avait montré une destruction osseuse, la biologie a objectivé un syndrome infectieux et une biopsie osseuse trans sphénoïdale a confirmé le diagnostic d’ostéomyélite. Un traitement antibiotique prolongé a été instauré et les deux patients ont été guéris sans récidive moyennant un recul de 12 mois.Conclusion : l’atteinte ostéomyélitique centrale de la base du crâne est une affection rare dont la prise en charge passe par un prélèvement osseux précoce et un traitement approprié afin de prévenir ou limiter d’autres complications telles qu’une extension endocrânienne, un empyème, ou la mort.Mots Clés: Ostéomyélite; Base du crâne; sphenoïdite; IRMIntroduction : Skull base osteomyelitis typically arises as a complication of ear infection in older diabetic patients, involves the temporal bone, and has Pseudomonas aeruginosaas the usual pathogen. Atypical skull base osteomyelitis arising from the sphenoid or occipital bones without associated external otitis occurs much less frequently. The purpose of this study was to review the clinical featuresand determine efficacy of treatment for nonotologic osteomyelitis of the skull base.Methods : We retrospectively reviewed two cases of central or atypical skull base osteomyelitis.Results : The two patients presented with asthenia, headache, and fever. No patient presented with neurologic deficits. Contrary to malignant otitis externa, our cases were not preceded by immediate external infections and had normal external ear examinations. One patient had an underlying immunocompromising condition. Imaging demonstrated bone destruction, subsequent microbiological analysis diagnosed infection and a biopsy proved diagnosis of osteomyelitis, a prolonged antibiotic treatment was instored. The two patients were cured with no recurrence of skull base infection over 12-month follow-up period.Conclusion : Central skull base osteomyelitis is a rare disease whose treatment requires an early bone biopsy and appropriate treatment to prevent or limit other complications such as intracranial extension, empyema, or dead.Key Words : Osteomyelitis; Skull base; sphenoïditis; MR